Desarrollo de un programa de desensibilización al entorno odontológico para pacientes con Trastorno del Espectro Autista

Desarrollo de un programa de desensibilización al entorno odontológico para pacientes con Trastorno del Espectro Autista 2023 Desarrollo de un programa de desensibilización al entorno odontológico para pacientes con Trastorno del Espectro Autista Santiago de Compostela, 2023 Patricia Castaño Novoa Patricia Castaño Novoa El manejo de los pacientes autistas en la clínica dental exige con frecuencia recurrir a técnicas farmacológicas de control conductual, incluyendo la anestesia general. Las referencias en la literatura a los programas de desensibilización son muy escasas, y se focalizan en entrenar a niños autistas para someterse a exploraciones orales y procedimientos preventivos. En este estudio se demuestra que un programa de desensibilización odontológica desarrollado por odontólogos y terapeutas ocupacionales, podría permitir realizar exploraciones orales y procedimientos terapéuticos dentales sencillos a un porcentaje considerable de autistas adultos. Programa de doctorado en Ciencias Odontológicas TESIS ESCUELA DE DOCTORADO INTERNACIONAL DE LA USC Tesis doctoral TESIS DE DOCTORADO DESARROLLO DE UN PROGRAMA DE DESENSIBILIZACIÓN AL ENTORNO ODONTOLÓGICO PARA PACIENTES CON TRASTORNO DEL ESPECTRO AUTISTA Patricia Castaño Novoa ESCUELA DE DOCTORADO INTERNACIONAL DE LA UNIVERSIDAD DE SANTIAGO DE COMPOSTELA PROGRAMA DE DOCTORADO EN CIENCIAS ODONTOLÓGICAS SANTIAGO DE COMPOSTELA 2023 DECLARACIÓN DEL AUTOR/A DE LA TESIS D./Dña. Patricia Castaño Novoa Título de la tesis: Desarrollo de un programa de desensibilización al entorno odontológico para pacientes con Trastorno del Espectro Autista (TEA) Presento mi tesis, siguiendo el procedimiento adecuado al Reglamento y declaro que: 1) La tesis abarca los resultados de la elaboración de mi trabajo. 2) De ser el caso, en la tesis se hace referencia a las colaboraciones que tuvo este trabajo. 3) Confirmo que la tesis no incurre en ningún tipo de plagio de otros autores ni de trabajos presentados por mí para la obtención de otros títulos. 4) La tesis es la versión definitiva presentada para su defensa y coincide la versión impresa con la presentada en formato electrónico. Y me comprometo a presentar el Compromiso Documental de Supervisión en el caso que el original no esté depositado en la Escuela. En Santiago de Compostela, a 20 de abril de 2023. Firma electrónica AUTORIZACIÓN DEL DIRECTOR/TUTOR DE LA TESIS D./Dña. Jacobo Limeres Posse En condición de: Tutor/a y director/a Título de la tesis: Desarrollo de un programa de desensibilización al entorno odontológico para pacientes con Trastorno del Espectro Autista (TEA) INFORMA: Que la presente tesis, se corresponde con el trabajo realizado por D/Dña Patricia Castaño Novoa, bajo mi dirección/tutorización, y a utorizo su presentación , considerando que reúne los r equisitos exigidos en el R eglamento de Estudios de Doctorado de la USC, y que como director/tutor de esta no incurre en las causas de abstención establecidas e n la Ley 40/2015. De acuerdo con lo indicado en el Reglamento de Estudios de Doctorado de la USC, declaro también que la presente tesis doctoral es idónea para ser defendida en base a la modalidad monográfica con reproducción parcial de publicaciones , en los que la participación de la doctoranda fue decisiva para su elaboración y las publicaciones se ajustan al plan de investigación. En Santiago de Compostela, a 20 de abril de 2023 Firma electrónica AUTORIZACIÓN DEL DIRECTOR/TUTOR DE LA TESIS D./Dña. Pedro Diz Dios En condición de: Director/a Título de la tesis: Desarrollo de un programa de desensibilización al entorno odontológico para pacientes con Trastorno del Espectro Autista (TEA) INFORMA: Que la presente tesis, se corresponde con el trabajo realizado por D/Dña Patricia Castaño Novoa, bajo mi dirección/tutorización, y a utorizo su presentación , considerando que reúne los r equisitos exigidos en el R eglamento de Estudios de Doctorado de la USC, y que como director/tutor de esta no incurre en las causas de abstención establecidas e n la Ley 40/2015. De acuerdo con lo indicado en el Reglamento de Estudios de Doctorado de la USC, declaro también que la presente tesis doctoral es idónea para ser defendida en base a la modalidad monográfica con reproducción parcial de publicaciones , en los que la participación de la doctoranda fue decisiva para su elaboración y las publicaciones se ajustan al plan de investigación. En Santiago de Compostela, a 20 de abril de 2023 Firma electrónica AGRADECIMIENTOS Quisiera expresar mi más sincero agradecimiento a todas aquellas personas cuya participación ha sido imprescindible para la elaboración de esta Tesis Doctoral, la cual surge de una maravillosa idea: mejorar la calidad de vida de un grupo de personas, y por extensión, mejorar la de todo un colectivo. A los directores de esta tesis, el Dr. Jacobo Limeres y el Dr. Pedro Diz, quienes me acogieron al terminar mis estudios de Postgrado de Odontopediatría como una más del equipo, y sin cuyo tesón y aportación, no hubiera terminado este trabajo. Todo el mérito es suyo. A la Asociación de Padres de Personas con Trastorno del Espectro Autista de A Coruña (ASPANAES), y muy especialmente a Silvia, Reyes y Raúl, con los que trabajamos codo con codo para poner en marcha este proyecto. Mi mayor reconocimiento, es para los usuarios del Centro de Día, por todo su esfuerzo y los grandes logros conseguidos: Albano, Bea, Carlos, Dani, Isma, Javi, Katia, Laura, Lorena, Luis, Manu, Nicolás, Pablo, Patricia, Priscila, Roi, Sara F y Sara P. A las personas que forman parte de la Unidad de Odontología para Pacientes con Necesidades Especiales de la Universidad de Santiago de Compostela, por ayudarme siempre en todo lo que necesito, en especial a Eva y a Eli. Tan importantes como los que participaron directamente en el proyecto, son los que lo vivieron indirectamente, estando a mi lado durante todos estos años: A mis padres, por transmitirme valores férreos y quererme de forma incondicional, con mis defectos y virtudes; y además, tender sus manos para acompañarme en todas mis decisiones. Por supuesto, a mis segundos padres, Mari Carmen y Sebo, siempre con una sonrisa y un abrazo cálido que me abriga. A Seila, por ser y estar pase lo que pase, y por su puesto a su familia, que es también la mía. Y a Lucía, amiga sabia y consejera de quien siempre tengo algo que aprender. Al equipo Meniños: compañeras y confidentes. Cuántas historias y anécdotas compartidas que guardamos en nuestras mochilas. Sois las mejores: Fátima, Marta, Miriam y Tania. A mis hijos, Antón, Mencía y Xulia, a los que por fin les pude contestar a esas preguntas tan recurridas: ¿cuántas páginas llevas? ¿te queda mucho, mamá? Gracias por entender la importancia de terminar este trabajo, a pesar de que os restase horas o supusiese cambios de planes. Lo celebraremos con algo especial. Por último, a quien le dedico especialmente esta tesis, es a Fer, mi compañero de vida. Porque no hay nadie que crea en mí como tú, nadie con esa admiración en su mirada y nadie más que me siga a cada concierto. Gracias por coger las riendas cuando más lo necesitaba. 17 RESUMEN Introducción El manejo de los pacientes autistas en la clínica dental exige recurrir con frecuencia a técnicas farmacológicas de control conductual, incluyendo la anestesia general. Las referencias en la literatura a los programas de desensibilización son muy escasas, y se focalizan en entrenar a niños autistas para someterse a exploraciones orales y procedimientos de carácter preventivo. Objetivos El objetivo de este estudio piloto fue evaluar la eficacia de un programa de desensibilización desarrollado por odontólogos y terapeutas ocupacionales, dirigido a personas adultas con autismo, para favorecer su cooperación ante una exploración oral y un procedimiento terapéutico odontológico sencillo. Metodología El grupo de estudio lo conformaron 18 autistas, 10 hombres y 8 mujeres, de 18-45 años. Los pacientes se sometieron a un examen oral basal, después se expusieron progresivamente a maniobras de exploración oral y finalmente a procedimientos odontológicos. Para ello, participaban en 1 sesión semanal de desensibilización llevada a cabo por un terapeuta ocupacional y 1 sesión mensual de evaluación por un odontólogo, durante un período máximo de 30 semanas. 18 Resultados Durante la primera sesión el 44% de los participantes completaron todos los procedimientos de exploración oral, alcanzándose el 94% a partir de la cuarta visita y el 100% en la séptima visita. Ningún participante completó un tratamiento odontológico sencillo hasta la tercera sesión, aumentando posteriormente este porcentaje de forma progresiva hasta alcanzar un máximo del 61% en la séptima visita. Conclusiones Un programa de desensibilización odontológica desarrollado por odontólogos y terapeutas ocupacionales, podría permitir realizar exploraciones orales y procedimientos terapéuticos sencillos a un porcentaje considerable de adultos con autismo, sin tener que recurrir a técnicas farmacológicas de control conductual. Palabras clave: trastorno del espectro autista (TEA), autismo, odontología, tratamiento odontológico, desensibilización, terapeuta ocupacional. 19 RESUMO Introdución O manexo dos pacientes autistas na clínica dental esixe recorrer con frecuencia a técnicas farmacolóxicas de control do comportamento, incluíndo a anestesia xeral. As referencias na literatura aos programas de desensibilización son moi escasas, e focalízanse en adestrar a nenos autistas para someterse a exploracións orais e procedementos de carácter preventivo. Obxectivos O obxectivo deste estudo piloto foi avaliar a eficacia dun programa de desensibilización desenvolvido por odontólogos e terapeutas ocupacionais, dirixido a persoas adultas con autismo, para favorecer a súa cooperación ante unha exploración oral e un procedemento terapéutico odontolóxico sinxelo. Metodoloxía O grupo de estudo conformárono 18 autistas, 10 homes e 8 mulleres, de 18-45 anos. Os pacientes sometéronse a un exame oral basal, despois expuxéronse progresivamente a manobras de exploración oral e finalmente a procedementos odontolóxicos. Para iso, participaban en 1 sesión semanal de desensibilización levada a cabo por un terapeuta ocupacional e 1 sesión mensual de avaliación por un odontólogo, durante un período máximo de 30 semanas. 20 Resultados Durante a primeira sesión o 44% dos participantes completaron todos os procedementos de exploración oral, alcanzándose o 94% a partir da cuarta visita e o 100% na sétima visita. Ningún participante completou un tratamento odontolóxico sinxelo ata a terceira sesión, aumentando posteriormente esta porcentaxe de forma progresiva ata alcanzar un máximo do 61% na sétima visita. Conclusións Un programa de desensibilización odontolóxica desenvolto por odontólogos e terapeutas ocupacionais, podería permitir realizar exploracións orais e procedementos terapéuticos sinxelos a unha porcentaxe considerable de adultos con autismo, sen ter que recorrer a técnicas farmacolóxicas de control do comportamento. Palabras chave: trastorno do espectro autista (TEA), autismo, odontoloxía, tratamento odontolóxico, desensibilización, terapeuta ocupacional. 21 ABSTRACT Introduction The management of autistic patients in the dental clinic often requires the use of pharmacological behavioral control techniques, including general anesthesia. References in the literature to desensitization programs are very scarce, and focus on training autistic children to undergo oral examinations and preventive procedures. Aims The aim of this pilot study was to assess the efficacy of a desensitization program developed by dentists and occupational therapists, targeted at autistic adults, to encourage their cooperation with an oral examination and a simple dental therapeutic procedure. Methodology The study group consisted of 18 autistic patients (10 men and 8 women, aged 18–45 years). The patients underwent a baseline oral examination, then they were progressively exposed to oral examination maneuvers and finally to dental procedures. For this purpose, they participated in 1 weekly desensitization session performed by an occupational therapist and 1 monthly evaluation session by a dentist, for a maximum period of 30 weeks. 22 Results During the first session, 44% of the participants completed all oral examination procedures, reaching 94% by the fourth visit and 100% by the seventh visit. None of the participants completed a simple dental treatment until the third session, this percentage increased progressively until reaching a maximum of 61% in the seventh visit. Conclusions A dental desensitization program developed by dentists and occupational therapists could help in performing oral examinations and simple therapeutic procedures for a considerable percentage of adults with autism, without having to resort to pharmacological behavioral control techniques. Keywords: autism spectrum disorder (ASD), autism, dentistry, dental treatment, desensitization, occupational therapist. 23 ABREVIATURAS AAPD ABA APA ASPANAES Academia Americana de Odontopediatría Análisis Conductual Aplicado Asociación Americana de Psiquiatría Asociación de Padres de Personas con Trastorno del Espectro Autista de la provincia de A Coruña CI DSM Cociente Intelectual Manual de Diagnóstico y Estadística de los Trastornos Mentales TEA TEACCH TDAH TGD TGD-NE Trastorno del Espectro Autista Tratamiento y Educación de Niños y Adultos con Autismo y Problemas Asociados de Comunicación Trastorno por Déficit de Atención e Hiperactividad Trastorno Generalizado del Desarrollo Trastorno Generalizado del Desarrollo No Especificado UOPNE Unidad de Odontología para Pacientes con Necesidades Especiales WHO World Health Organization 31 1. INTRODUCCIÓN 1.1 CARACTERÍSTICAS GENERALES DEL TRASTORNO DEL ESPECTRO AUTISTA 1.1.1 Definición La Asociación Americana de Psiquiatría (American Psychiatric Association - APA) define el Trastorno del Espectro Autista (TEA) como una alteración del neurodesarrollo que afecta a la interacción y comunicación social, a la flexibilidad de pensamiento y a la conducta (APA, 2013a). Leo Kanner (Kanner, 1943) en 1943 fue el primero en introducir formalmente el término autista en su artículo titulado “Autistic disturbances of affective contact”. En esta primera descripción de los elementos básicos del fenotipo que observó en sus pacientes del Hospital Johns Hopkins de Baltimore, Kanner destacó la gran falta de contacto afectivo con los demás, el deseo obsesivo de preservar las rutinas, las conductas motoras y verbales repetitivas, la fascinación por algunos objetos, y la afectación del lenguaje en grado variable, pero sin intención de servir para la comunicación interpersonal. Paralelamente a lo que ocurría en Estados Unidos (EE. UU.), 10 años antes de la publicación de Kanner, en Europa se diagnosticaban los primeros casos de autismo. En 1938, el pediatra austríaco Hans Asperger lo mencionó bajo el término “psicopatía autista” en una revista local (Artigas-Pallarés et al., 2017). En 1944 Asperger, que desconocía el trabajo de Kanner, publica los elementos esenciales de su tesis doctoral (Asperger, 1944) y describe un conjunto de síntomas similares en niños de su consulta. Refería alteraciones importantes en PATRICIA CASTAÑO NOVOA 32 las relaciones sociales, intereses reducidos y respuestas sensoriales poco comunes. Estas descripciones no tendrían la repercusión de las de Kanner, hasta que en 1991 se publicó en inglés el artículo original en alemán de Asperger (Asperger, 1991). Pocos años después, Cappon (Cappon, 1953) resumió los criterios para el diagnóstico del autismo; incluyendo alteraciones en las relaciones sociales, preferencias por objetos, hiperactividad, baja tolerancia a la frustración, pensamientos concretos, inversión pronominal, ecolalia, marcada repetición de palabras y actividades, insensibilidad al dolor y gran dispersión en las capacidades intelectuales. La definición ha ido evolucionando a lo largo del tiempo, desde que se introdujo por primera vez en la 3ª edición del Manual de Diagnóstico y Estadística de los Trastornos Mentales (Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders - DSM) (APA, 1980) en 1980 como Trastorno Autista. El espectro de comportamientos y su severidad son muy variables, lo que ha llevado al desarrollo de un sistema de clasificación (Spence et al., 2004). En su 4ª revisión, el DSM clasificó los síntomas del autismo en 3 grandes grupos: Autismo clásico o Trastorno Autista, Trastorno Generalizado del Desarrollo No Especificado (TGD-NE) y Síndrome de Asperger. A su vez, estaban incluidos en una categoría más amplia denominada Trastornos Generalizados del Desarrollo (TGD), junto con el Síndrome de Rett y el Trastorno Desintegrativo de la Infancia (APA, 1994). Durante los años posteriores a la introducción de los criterios del DSM-4, los avances en la genética, junto con el aumento significativo de la prevalencia de los TGD, sentaron las bases para los notables cambios aparecidos en el DSM-5 (APA, 2013a; King et al., 2014). Estas variaciones incluyeron el cambio de nombre y la desaparición de las categorías; de modo que el Trastorno Autista, el Síndrome de Asperger, el TGD-NE y el Trastorno Desintegrativo de la Infancia se redujeron a uno solo: TEA (King et al., 2014) y diferencian a las personas, utilizando especificadores y modificadores clínicos adicionales (Lord et al., 2020). Introducción 33 El término espectro representa un grupo de trastornos con síntomas que se observan en un continuo, que van de la expresión leve a la grave (Lauritsen, 2013). Estas expresiones pueden variar sensiblemente de una persona a otra, incluso dentro de una misma persona a lo largo de la vida. 1.1.2 Epidemiología Un estudio encargado por la Organización Mundial de la Salud (World Health Organization - WHO) en 2012, estimó la prevalencia mundial del TEA en el 1% de la población (Elsabbagh et al., 2012) y una revisión más reciente obtuvo una prevalencia del 1,5% en los países desarrollados (Lyall et al., 2017). Desde su descubrimiento, los datos epidemiológicos del TEA han ido variando notablemente, condicionados por factores de carácter médico y social. Los primeros estudios sobre prevalencia se publicaron en los años sesenta y setenta, cuando se pensaba que el autismo era una condición muy severa, generalmente acompañada de discapacidad intelectual (Gillberg y Wing, 1999). En estos estudios se obtuvieron valores de prevalencia que rondaban los 4-5 casos por cada 10.000 niños. En las décadas posteriores se informó de un aumento significativo en la prevalencia estimada de TEA en EE. UU. Dos estudios llevados a cabo a finales de los años ochenta, basados en el DSM-3 y sus criterios diagnósticos para TGD, obtuvieron una prevalencia de 3,3 casos por cada 10.000 niños de 3 a 18 años (Burd et al., 1987) y 3,6 casos por cada 10.000 niños de 8 a 12 años (Ritvo et al., 1989). Estas cifras llamaron la atención de las autoridades sanitarias en EE.UU., que intensificaron el seguimiento de la prevalencia de TEA. Además de estudios epidemiológicos convencionales, emplearon datos procedentes de la educación especial y otros registros administrativos, encuestas nacionales, y la vigilancia activa a través del Centro de Control de Enfermedades (Centers for Disease Control and Prevention - CDC). El CDC, puso en marcha su Programa de Vigilancia de Discapacidades del Desarrollo Metropolitano de Atlanta y la red de Monitorización del Autismo y Alteraciones del Desarrollo PATRICIA CASTAÑO NOVOA 34 (Autism and Developmental Disabilities Monitoring - ADDM). Por medio de estos proyectos se estimó una prevalencia de casos de TEA por cada 1000 niños de 3,4 en 1996, que aumentó a 6,7 en 2000, 9,0 en 2006, 11,3 en 2008 y 14,5 en 2012 (Christensen et al., 2018). Empleando los criterios del DSM-4, se estimó que la prevalencia de TEA en EE. UU había aumentado de 1 de cada 10.000 personas en la década de 1990 (Rutter, 2007) a 1 de cada 54 niños menores de 8 años diagnosticados de TEA en 2016 (18,5 casos por 1.000 nacimientos) (Maenner et al., 2020). Sólo se han realizado 2 estudios rigurosos sobre la epidemiología del TEA en adultos, ambos en Reino Unido. Sus resultados también estimaron en un 1% el porcentaje de población adulta con TEA, destacando que un considerable grupo de personas tardaron o incluso nunca llegaron a tener un diagnóstico formal (Brugha et al., 2011; Brugha et al., 2016). Los datos de prevalencia en Europa son más heterogéneos que en EE.UU. Las diferentes metodologías empleadas por los distintos autores dificultan la obtención de conclusiones válidas, pero en general se acepta una prevalencia estimada del 1% (Málaga et al., 2019). Con respecto a la tasa de prevalencia en España, no se ha realizado un gran estudio epidemiológico nacional, por lo que los datos disponibles no son concluyentes (Alcantud Marín et al., 2016). Los estudios publicados arrojan cifras muy variables con valores que oscilan desde 0,2 casos por cada 1000 niños en Cádiz a 10 por cada 1000 niños en Tarragona (Morales-Hidalgo et al., 2018), siendo esta última prevalencia similar a las publicadas más recientemente a nivel internacional (Málaga et al., 2019). El funcionamiento intelectual y los factores genéticos y hormonales diferenciados por sexo se han señalado como elementos que podrían explicar estas variaciones de prevalencia (Werling y Geschwind, 2013). Otros autores también apuntan a la mejora de la concienciación respecto al TEA, las diferencias en la documentación y registro de los casos más leves sin discapacidad intelectual, como factores que han Introducción 35 contribuido al aumento de la prevalencia (Baio et al., 2014; Mandell et al., 2016). Las estimaciones de prevalencia en EE.UU. están condicionadas por ciertos factores demográficos. Así, la raza no blanca, la etnia hispana o el bajo nivel socioeconómico, se han asociado a una menor prevalencia de TEA. Sin embargo, muchos autores consideran que esto podría ser consecuencia de las mayores dificultades en el acceso a los recursos, que originaría retraso y menos número de diagnósticos (Christensen et al., 2018; King y Bearman, 2011). Con relación a las diferencias de prevalencia por género, hasta la actualidad los estudios epidemiológicos sugieren que el TEA es más común en hombres que en mujeres, en una proporción de 4:1 como señala el estudio Global Burden of Disease de 2010 (Brugha et al., 2016; Loomes et al., 2017). Sin embargo, este dato está siendo cuestionado en la actualidad por ciertos factores que afectan a las niñas y que podrían retrasar el diagnóstico, como la mayor capacidad para camuflar sus diferencias, la actitud más pasiva o la mayor capacidad de autorregulación. El conocimiento de la prevalencia del TEA es fundamental para cualquier país u organismo (a nivel local, nacional o internacional), ya que, sin este dato, no es posible planificar adecuadamente los recursos sanitarios y/o educativos que requiere este colectivo (Özerk, 2016). 1.1.3 Etiología A pesar del notable interés que ha suscitado el TEA desde su descubrimiento, la amplia gama de etiologías subyacentes sigue siendo en gran medida inexplicable. Sin embargo, en la última década se ha avanzado en la identificación de algunas bases neurobiológicas y genéticas, así como de factores de riesgo que modulan este complejo trastorno (Lyall et al., 2017). El TEA tiene un componente hereditario muy importante, y diversas líneas de investigación sugieren un origen prenatal (Bauman y Kemper, 2005), pero también están implicados factores ambientales (Hallmayer et al., 2011; Risch et al., 2014). PATRICIA CASTAÑO NOVOA 36 1.1.3.1 Genética En los últimos 15 años se ha pasado de un concepto general de riesgo genético, a una atención más específica a un gran número de variantes genéticas individuales y heterogéneas asociadas al riesgo de TEA. Los cambios en las definiciones del TEA han dado lugar a tasas variables de diagnóstico en los estudios de gemelos y familias (Lord et al., 2018). Un metaanálisis publicado en 2016 concluye que aproximadamente entre el 74 y el 93% del riesgo de TEA es heredable (Tick et al., 2016), aunque los autores también destacan la importancia de los factores no genéticos. Los estudios en hermanos indican que, en una familia con un hijo con TEA, la probabilidad de tener otro hijo con autismo es del 7-20% (Ozonoff et al., 2011; Sandin et al., 2014), y esta aumenta hasta el 30% si hay 2 hermanos mayores con TEA. El riesgo es 3-4 veces mayor en niños que en niñas (Messinger et al., 2015). Los modelos de riesgo genético en el TEA sugieren una herencia compleja que combina variantes comunes, que individualmente hacen pequeñas contribuciones al riesgo (Gaugler et al., 2014), con variantes raras, con tamaños de efecto más grandes, pero que todavía no son causas deterministas de TEA (Weiner et al., 2017). En relación con las variantes raras, las variantes de riesgo comunes han sido difíciles de identificar debido al solapamiento con la población general (Lord et al., 2018). Las primeras pruebas de la existencia de factores de riesgo específicos en el TEA surgieron en síndromes genéticos raros, como el Síndrome del Cromosoma X-Frágil (Niu et al., 2019) y la Esclerosis Tuberosa (Sundberg y Sahin, 2015), que se asocian a TEA en algunos niños. Sin embargo, el Síndrome del Cromosoma X-Frágil, aun siendo el más frecuente, está presente en menos del 2% de los niños con TEA. Las variantes genéticas de número de copias, en las que una subregión cromosómica está duplicada o eliminada, pueden ser heredadas o producirse de novo (es decir, en el hijo, pero en ninguno de los padres). En el caso del TEA, las variantes en el número de copias se consideran variantes de riesgo y no como mutaciones Introducción 37 causales, ya que la mayoría dan lugar a TEA en una minoría de niños, y también pueden encontrarse en personas con otros trastornos del desarrollo o sin ningún diagnóstico (Lord et al., 2018). Unas pocas variantes son lo suficientemente comunes como para que sus características asociadas se hayan estudiado individualmente, como las deleciones y duplicaciones del cromosoma 16p11.2 (Duyzend et al., 2016) y las duplicaciones maternas 15q11-q13 (Kalsner y Chamberlain, 2015). Se han identificado variantes mononucleótidas recurrentes de novo, probablemente perturbadoras del gen, en más de 100 genes, algunos de los cuales también albergan variantes mononucleótidas raras y heredadas que parecen contribuir al riesgo de TEA (Bernier et al., 2014). El gen más comúnmente alterado por estos eventos raros y de novo es el CHD8 (Yuen et al., 2017), aunque tales variantes se encuentran en menos del 0-5% de los niños con TEA. El efecto acumulativo de múltiples variantes genéticas comunes, es decir, el riesgo poligénico está siendo reconocido como un importante indicador de riesgo para el TEA, así como para otros trastornos del neurodesarrollo y psiquiátricos (de la Torre-Ubieta et al., 2016; Gaugler et al., 2014; Lee et al., 2013). En la actualidad, muchas organizaciones médicas recomiendan que todas las personas con TEA se sometan a pruebas genéticas, incluidas las pruebas del Síndrome del Cromosoma X-Frágil y un microarray cromosómico para detectar variantes en el número de copias (Geschwind y State, 2015). Algunos facultativos de EE.UU. y Europa ya solicitan la secuenciación del exoma completo o del genoma completo en el caso de los niños que no presentan resultados de microarrays cromosómicos. La secuenciación podría convertirse pronto en el estándar de atención para el TEA en algunos países, para lo que se recomienda la interconsulta con genetistas clínicos (Lord et al., 2018). Actualmente, las pruebas genéticas tienen el potencial de mejorar la planificación familiar (y proporcionar una explicación médica para el TEA en algunos casos), favorecer la detección de problemas médicos concurrentes, ayudar al pronóstico y conectar a las familias con grupos de apoyo específicos (Lord et al., 2018). PATRICIA CASTAÑO NOVOA 38 1.1.3.2 Factores de riesgo ambientales Se han sugerido muchos factores de riesgo ambientales para el TEA. Varias revisiones sistemáticas y metaanálisis (Gardener et al., 2009; Gardener et al., 2011; Guinchat et al., 2012; Kolevzon et al., 2007) han descrito elementos prenatales y perinatales, así como aspectos dietéticos y de estilo de vida de la madre (Mandy y Lai, 2017). Lamentablemente, las implicaciones prácticas inmediatas de la mayoría de los factores ambientales para las familias que esperan minimizar su riesgo con un hijo posterior (después de haber tenido ya un hijo con TEA) se limitan hasta ahora a la identificación de anomalías genéticas, probablemente causantes en una minoría de casos (Lord et al., 2018). Los factores identificados con algún nivel de evidencia para el riesgo de TEA son los siguientes:  Factores prenatales y perinatales Muchos estudios han valorado el riesgo de TEA en relación con la edad de los padres, especialmente la edad materna. El aumento de la edad de los padres es uno de los factores de riesgo perinatal que más consistentemente se ha asociado al TEA (Guinchat et al., 2012; Idring et al., 2014; Sandin et al., 2012). La edad materna (≥40 años) y la edad paterna (≥50 años), parecen influir de forma independiente en el riesgo de TEA (Idring et al., 2014; Shelton et al., 2010). También hay pruebas de que el riesgo varía según las combinaciones de edad de los padres (Sandin et al., 2016). Varios estudios han señalado un aumento del riesgo de TEA en relación con un intervalo entre embarazos corto (<12 meses) (Cheslack-Postava, 2011; Cheslack-Postava, 2014; Coo et al., 2015; Dodds et al., 2011; Durkin et al., 2015; Gunnes et al., 2013; Zerbo et al., 2015a); y aunque la evidencia es más limitada, 3 estudios informaron de un aumento de riesgo con un intervalo entre embarazos largo (> 60-84 meses) (Cheslack-Postava, 2014; Durkin et al., 2015; Zerbo et al., 2015a). Se desconocen los posibles mecanismos que subyacen a estas asociaciones, pero se piensa que podrían estar relacionadas con el agotamiento de los nutrientes maternos, la Introducción 39 inflamación, el estrés, la infertilidad u otras características reproductivas (Lyall et al., 2017). Otros factores no específicos durante el embarazo, como las condiciones fisiológicas maternas (obesidad, diabetes e hipertensión) y su potencial interacción, influyen en los mecanismos relevantes para el TEA como, por ejemplo, la inflamación crónica, la hipoxia fetal, el estrés oxidativo o la resistencia a la insulina (Lyall et al., 2017). Factores más específicos, como el ingreso materno hospitalario por infecciones bacterianas o víricas (Lee, 2015a; Zerbo et al., 2015b) o antecedentes familiares de enfermedades autoinmunes (Atladóttir et al., 2009; Croen et al., 2005; Keil et al., 2010), también se han asociado a un riesgo ligeramente mayor de TEA y retraso del desarrollo combinados (Lyall et al., 2014). Varios estudios han investigado el consumo materno de medicamentos (antiepilépticos, antidepresivos y antiasmáticos) durante el embarazo. La exposición prenatal al ácido valproico se ha asociado a un mayor riesgo de TEA (Christensen et al., 2013). En cuanto a los antidepresivos, incluidos los inhibidores selectivos de la recaptación de serotonina, estudios bien controlados (Brown et al., 2017; Lyall et al., 2017;) no encontraron ningún riesgo inequívoco. Algunos estudios sobre el uso de antiasmáticos (especialmente agonistas β-2 adrenérgicos) también identificaron un mayor riesgo de TEA como consecuencia de la exposición durante el embarazo (Croen et al., 2011; Gidaya et al., 2016). El parto prematuro (<32 semanas), el bajo peso al nacer (<1500 g), el ser pequeño para la edad gestacional (Lampi et al., 2012) y grande para la edad gestacional (> percentil 95 de peso al nacer) (Moore et al., 2012), se han asociado de forma independiente con un mayor riesgo de TEA, aunque no está claro si serían factores causales o marcadores de riesgo (Lyall et al., 2017). No obstante, se recomienda que estos niños sean monitorizados durante los primeros años de vida ante el posible riesgo de TEA. No se han hallado asociaciones consistentes entre el parto por cesárea o la fecundación asistida y el riesgo de TEA (Lyall et al., 2017). PATRICIA CASTAÑO NOVOA 46 DSM-5: 5ª edición del Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders. APA: American Psychiatric Association 1.1.5.1 Manual diagnóstico y estadístico de trastornos mentales 5ª edición (DSM-5)  Tres dominios se convierten en dos Los 3 dominios que definen el TEA en el DSM-4, se condensan en 2 en el DSM-5: (A) alteraciones en la interacción social y en la comunicación y (B) patrones de comportamiento, intereses o actividades repetitivas y restringidas (APA, 2013a). La alteración social, a menudo considerada la característica definitoria del TEA, se combina con el deterioro de la comunicación, ya que están clínicamente ligadas, mejorando así la especificidad diagnóstica sin perder sensibilidad. Este cambio responde a que la función social requiere comunicación, sea verbal o no verbal (Tchaconas y Ademan, 2013). C. Los síntomas han de estar presentes en las primeras fases del período de desarrollo (pero pueden no manifestarse totalmente hasta que la demanda social supera las capacidades limitadas, o pueden estar enmascarados por estrategias aprendidas en fases posteriores de la vida). D. Los síntomas causan un deterioro clínicamente significativo en lo social, laboral u otras áreas importantes del funcionamiento habitual. E. Estas alteraciones no se explican mejor por la discapacidad intelectual (trastorno del desarrollo intelectual) o por el retraso global del desarrollo. La discapacidad intelectual y el TEA con frecuencia coinciden; para hacer diagnósticos de comorbilidades de un TEA y discapacidad intelectual, la comunicación social ha de estar por debajo de lo previsto para el nivel general de desarrollo. Especificar si:  Con o sin déficit intelectual acompañante  Con o sin deterioro del lenguaje acompañante  Asociado a una afección médica o genética, o a un factor ambiental conocidos  Asociado a otro trastorno del desarrollo neurológico, mental, o del comportamiento  Con catatonia Introducción 47 Como se indicó previamente, compartiendo un mismo diagnóstico de TEA, cada uno de los 2 dominios sintomáticos actuales puede ser bastante variable de un individuo a otro, incluso dentro de la misma persona a lo largo de su vida. Algunos autores han observado patrones dispares de motivación social, incluyendo niños socialmente desinteresados o "distantes", y niños socialmente motivados, aunque con interacciones cualitativamente deterioradas, a quienes describen como "activos pero extraños” (Waterhouse et al., 1996). El deterioro también varía ampliamente en la comunicación, con un número considerable de niños que nunca alcanzan la expresión verbal, y otros cuyo discurso puede ser más que notable. Por último, el dominio de conducta repetitiva es muy diverso, incluyendo intereses restringidos, movimientos repetitivos, rutinas estrictas o preocupación por partes de objetos (APA, 2000; Richler et al., 2007, Richler et al., 2010). Los síntomas del TEA se reconocen comúnmente como una divergencia gradual del patrón de desarrollo esperado, aunque algunos niños parecen mostrar una regresión o pérdida de habilidades adquiridas previamente, a menudo en el segundo año de vida (Werner y Dawson, 2005). Se ha sugerido que en niños con TEA puede ser común observar una disminución de la interacción social durante los primeros 12-24 meses de edad (Ozonoff et al., 2010), mientras que la pérdida explícita de la comunicación u otras habilidades es menos frecuente (Shumway et al., 2011). El diagnóstico de TEA requiere que se exhiban los 3 síntomas en la comunicación y la interacción social (A) y 2 de los 4 síntomas en el ámbito del comportamiento repetitivo (B); los síntomas deben presentarse en la primera infancia (C) y limitar el funcionamiento diario (D) (APA, 2013a).  Reorganización de los criterios sintomáticos El DSM-5 incluye modificaciones en la descripción de los síntomas de la interacción social y la comunicación (A) que contenía el DSM-4, y aumenta el número de criterios que deben cumplirse en el ámbito de los comportamientos restrictivos y repetitivos (B) (Esler y Ruble, 2015). Se eliminó el criterio de retraso o ausencia completa de PATRICIA CASTAÑO NOVOA 48 desarrollo en el lenguaje expresivo, que aparecía asociado al Trastorno Autista en el DSM-4, ya que investigaciones posteriores han demostrado que esta característica no es única ni universal en personas con autismo (Hartley y Sikora, 2009; Matson y Neal, 2010). El criterio DSM-4 de limitación o falta de desarrollo del juego imaginativo se redujo a un déficit en compartir el juego imaginativo con otros. Además, a diferencia del DSM-4, el DSM-5 requiere que todos los criterios de comunicación social se cumplan, ya sea actualmente o por historia, para un diagnóstico de TEA. Todos estos cambios se llevaron a cabo para mejorar la especificidad en el diagnóstico (Esler y Ruble, 2015). Los comportamientos restringidos y repetitivos se organizan en el DSM-5 a través de síntomas de acciones repetitivas, intereses fijos en áreas reducidas o inusuales, insistencia en la monotonía y respuestas inusuales a los estímulos sensoriales. La razón de ser de esta organización proviene de estudios analíticos de factores de comportamiento, que dan soporte a grupos de síntomas distintos, sensoriales y motores repetitivos, insistencia en rituales y rutinas (Cuccaro et al., 2003; Richler et al., 2007) e hipersensibilidad a los estímulos sensoriales (Bishop et al., 2006; Tadevosyan-Leyfer et al., 2003). Se añadió el nuevo criterio de “respuestas inusuales a los estímulos sensoriales” (B4), y los individuos pueden mostrar hipersensibilidad o hiposensibilidad al tacto, a la vista, al olfato, al gusto o al sonido (Tabla 2, Czornobay et al, 2018, p.14). La adición de este criterio se basó en investigaciones que constataron que estos comportamientos son frecuentes en los niños pequeños (Ben-Sasson et al., 2009; Leekam et al., 2007; Tadevosyan-Leyfer et al., 2003) y son útiles para diferenciar el TEA de otros trastornos (Richler et al., 2007; Wiggins et al., 2009). El habla estereotipada se encuentra en el DSM-5 dentro de un área general de síntomas de acciones repetitivas, que también incluye movimientos motores repetitivos (manierismos de manos y dedos, movimientos repetitivos de todo el cuerpo) y uso de objetos (p. ej. clasificar, alinear o girar) (Esler y Ruble, 2015). Introducción 49 Tabla 2. Dificultades sensoriales y del comportamiento asociadas al Trastorno del Espectro Autista (Modificado Autism Spectrum Disorder: Review of literatura and dental management. Czornobay et al, 2018. World J Stomatol, 6, p. 14., CC BY-NC 4.0) Tipo de dificultades sensoriales y del comportamiento Descripción Visuales Interés por objetos giratorios, coloreados o en movimiento Auditivas Cambios en el procesamiento sensorial que se manifiestan con hipo o hipersensibilidad Táctiles Reacciones exacerbadas a texturas, contacto, ropa, zapatos y dificultad en actividades cotidianas como el cepillado de dientes, corte de uñas o peinado Propioceptivas Dificultad para ubicar su cuerpo en el espacio Gustativas Rechazo de alimentos Aleteos Disfrutan golpeando excesivamente sus brazos contra alguna superficie específica Balanceos Disfrutan golpeando su cuerpo contra alguna superficie específica Giros Disfrutan girando en exceso Orden y rigidez excesivas Dificultad para realizar acciones y actividades fuera de su rutina Escape, evitación o aislamiento Suele relacionarse con la hipersensibilidad auditiva y la sobrecarga de estímulos Agresividad Causado por o como reflejo de una sobrecarga sensorial Hiperfocalización Concentración profunda, observando sólo algunos detalles del entorno Dificultades de atención Se estima que más de la mitad tienen comportamientos compatibles con trastorno de déficit de atención y/o hiperactividad Memoria fotográfica Fotografía mental de los acontecimientos en su memoria Dispraxia Dificultad para planificar, secuenciar y realizar acciones motoras debido a problemas sensoriales CC BY NC: Creative Commons Attribution Non Commercial PATRICIA CASTAÑO NOVOA 50  Edad de inicio y deterioro funcional En el DSM-4 se requería la presencia de los síntomas antes de los 3 años de edad, aunque se admitía que algunos niños no muestran síntomas claros hasta que las expectativas sociales exceden sus capacidades. En el DSM-5 se requiere que los síntomas estén presentes en una etapa temprana de la vida, pero ya no se toma como referencia los 3 años de edad (Esler y Ruble, 2015). Los síntomas del TEA también deben suponer un deterioro en las áreas sociales, ocupacionales y/o en otras áreas importantes de funcionamiento, aunque los individuos pueden ser capaces de reducir o enmascarar algunos síntomas a través de la intervención, la compensación o los apoyos ambientales (APA, 2013a).  Especificadores y gravedad Se han agregado descripciones de criterios y especificadores que proporcionan una mejor orientación sobre la manifestación de los síntomas según edad, sexo y en el contexto de trastornos concomitantes (p. ej. discapacidad intelectual). Con objeto de proporcionar detalles más significativos, incluyendo la descripción de las variables que se sabe que están asociadas al funcionamiento diario y la predicción del resultado, los diagnósticos deben proporcionar especificadores y grados de gravedad (Esler y Ruble, 2015). Los especificadores (Tabla 1) indican si el individuo tiene TEA "con o sin deterioro intelectual asociado" o "con o sin deterioro del lenguaje asociado”. Debe indicarse el nivel de severidad de ese deterioro (p. ej. discapacidad intelectual leve / moderada / grave) (Esler y Ruble, 2015). La severidad se registra en función del grado de ayuda necesaria para cada dominio psicopatológico, como muestra la Tabla 3 (APA, 2013b, p. 31-32). Por lo tanto, se clasifica separadamente la severidad en la comunicación social, y la severidad en el dominio del comportamiento restringido y repetitivo. Debido a que un diagnóstico requiere que los síntomas afecten al funcionamiento, incluso el nivel Introducción 51 más bajo de severidad indica la presencia de deterioros notorios o la interferencia en el funcionamiento (Esler y Ruble, 2015). Existen 3 niveles de severidad:  nivel 1, requiere ayuda  nivel 2, requiere ayuda notable  nivel 3, requiere ayuda muy notable En cada nivel se proporcionan las descripciones de hasta qué punto la comunicación social y los déficits de comportamiento repetitivo afectan al funcionamiento diario de un individuo.. El DSM-5 intenta proporcionar información objetiva a los clínicos para la elección de una clasificación. Aunque las puntuaciones de niveles de severidad se basan en el comportamiento actual, el DSM-5 reconoce que el nivel de deterioro de un niño puede ser fluido a lo largo del tiempo o variar según el contexto (Esler y Ruble, 2015). Tabla 3. Niveles de severidad del Trastorno del Espectro Autista (Modificado de la Guía de Consulta de los Criterios Diagnósticos del DSM-5. APA, 2013b, p.31 y 32. Copyright 2014 APA) Nivel de gravedad Comunicación social Comportamientos restringidos y repetitivos Grado 3 “Necesita ayuda muy notable” Las deficiencias graves de las aptitudes de comunicación social verbal y no verbal causan alteraciones graves del funcionamiento, inicio muy limitado de las interacciones sociales y respuesta mínima a la apertura social de otras personas. Por ejemplo, una persona con pocas palabras inteligibles que raramente inicia interacción y que, cuando lo hace, realiza estrategias inhabituales sólo para cumplir con las necesidades y únicamente responde a aproximaciones sociales muy directas. La inflexibilidad de comportamiento, la extrema dificultad de hacer frente a los cambios u otros comportamientos restringidos/repetitivos interfieren notablemente con el funcionamiento en todos los ámbitos. Ansiedad intensa /dificultad para cambiar el foco de acción. PATRICIA CASTAÑO NOVOA 52 Nivel de gravedad Comunicación social Comportamientos restringidos y repetitivos Grado 2 “Necesita ayuda notable” Deficiencias notables de las aptitudes de comunicación social verbal y no verbal; problemas sociales aparentes incluso con ayuda in situ; inicio limitado de interacciones sociales; y reducción de respuesta o respuestas no normales a la apertura social de otras personas. Por ejemplo, una persona que emite frases sencillas, cuya interacción se limita a intereses especiales muy concretos y que tiene una comunicación no verbal muy excéntrica. La inflexibilidad de comportamiento, la dificultad de hacer frente a los cambios u otros comportamientos restringidos/repetitivos aparecen con frecuencia claramente al observador casual e interfieren con el funcionamiento en diversos contextos. Ansiedad y/o dificultad para cambiar el foco de acción. Grado 1 “Necesita ayuda” Sin ayuda in situ, las deficiencias en la comunicación social causan problemas importantes. Dificultad para iniciar interacciones sociales y ejemplos claros de respuestas atípicas o insatisfactorias a la apertura social de otras personas. Puede parecer que tiene poco interés en las interacciones sociales. Por ejemplo, una persona que es capaz de hablar con frases completas y que establece comunicación, pero cuya conversación amplia con otras personas falla y cuyos intentos de hacer amigos son excéntricos y habitualmente sin éxito. La inflexibilidad de comportamiento causa una interferencia significativa con el funcionamiento en uno o más contextos. Dificultad para alternar actividades. Los problemas de organización y de planificación dificultan la autonomía. DSM-5: 5ª edición del Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders. APA: American Psychiatric Association Este sistema no está exento de crítica. Algunos autores han mostrado su preocupación ante conceptualizaciones de la severidad basadas en los niveles de apoyo requeridos, ya que consideran que pueden dar lugar a incoherencias cuando existen niveles mixtos de deficiencia entre síntomas cognitivos y adaptativos (Weitlauf et al., 2014a). Aunque la Escala de Observación para el Diagnóstico del Autismo (Autism Diagnostic Observation Schedule - ADOS), es actualmente el criterio estándar para el diagnóstico (ver en detalle en Introducción 53 el apartado 1.1.5.2), personas con la misma gravedad en la ADOS pueden tener una comunicación social muy diferente. A su vez, estas diferencias en la comunicación social pueden dar lugar a diferentes capacidades funcionales en la vida diaria (Di Rezze et al., 2016). En consecuencia, el rango de necesidades, en términos de apoyos y servicios, puede ser muy amplio, ya que la capacidad de funcionamiento en todas las áreas de habilidades necesarias para la vida diaria, y a lo largo de la vida, suele ser independiente de la gravedad de los síntomas (Bölte et al., 2014). La Clasificación Internacional del Funcionamiento, Discapacidad y de la Salud (CIF) de la WHO, proporciona un marco útil para considerar las capacidades cotidianas o el “funcionamiento de los niños” (WHO, 2001).  Un nuevo diagnóstico: Trastorno de la Comunicación Social (pragmática) Como parte de la reclasificación de los TGD, se creó un nuevo diagnóstico: Trastorno de la Comunicación Social (pragmático). Se introdujo para incluir a los niños que no cumplían con los nuevos criterios de diagnóstico de TEA, pero que en el pasado podrían haber cumplido con los criterios del DSM-4 (Swineford et al., 2014). Por definición, los niños con Trastorno de la Comunicación Social, presentan problemas comunicativos en el ámbito social que no se ajustan al DSM-5. Se define como un trastorno del desarrollo caracterizado por dificultades relacionadas con la comunicación social, verbal y no verbal (Swineford et al., 2014). Por lo tanto, se considera un trastorno separado del TEA y del trastorno del habla y el lenguaje, con déficits principalmente en aspectos sociales o pragmáticos del lenguaje (Esler y Ruble, 2015). El término “lenguaje pragmático” hace referencia al déficit en la integración de señales no verbales para interpretar el lenguaje hablado, entender el lenguaje conversacional y comprender el lenguaje indirecto (Rapin y Allen, 1983). Este diagnóstico puede encajar en niños con déficits de comunicación social que no tienen un historial claro de comportamientos repetitivos y restringidos (Esler y Ruble, 2015). PATRICIA CASTAÑO NOVOA 54  Críticas al DSM-5 Algunos estudios que han evaluado los criterios diagnósticos del DSM-5 refieren una importante disminución en el número de personas diagnosticadas de "TEA leve" (p. ej. pacientes con TGD-NE o Trastorno de Asperger), que podrían no cumplir con los criterios y perder así el acceso a los servicios médicos y de apoyo que necesitan. McPartland et al., encontraron que sólo el 25% de los niños con Síndrome de Asperger y el 28% de los niños con TGD-NE de su muestra cumplían los criterios de TEA del DSM-5 (McPartland et al., 2012). Otros estudios coinciden en señalar que sólo una minoría de niños con TGD-NE sería calificado como TEA con el DSM-5 (Barton et al., 2013; Gibbs et al., 2012; Mayes et al., 2013; Taheri y Perry, 2012). Ante estas críticas se ha sugerido que disminuir el número de criterios de comunicación social requeridos mejoraría la sensibilidad (Matson et al., 2012), pero otros autores que estudiaron esta posibilidad encontraron que se compromete la especificidad (Frazier et al., 2012; Huerta et al., 2012; Taheri y Perry, 2012). Algunos de estos estudios se realizaron utilizando borradores iniciales de los criterios, que eran mucho más restrictivos. Un ejemplo de esto es que los borradores iniciales requerían que todas las características de la comunicación social se cumplieran en base al comportamiento actual (Esler y Ruble, 2015). Sin embargo, estudios posteriores no encuentran disminuciones tan significativas en los diagnósticos (Kent et al., 2013b; Maenner et al., 2014; Mazefsky et al., 2013). En un estudio multicéntrico realizado por Huerta et al., más del 90% de los pacientes diagnosticados de TGD con el DSM-4, mantuvieron el diagnóstico de TEA empleando el DSM-5 (Huerta et al., 2012). Otro estudio poblacional examinó los registros médicos y educativos de 6.577 niños que cumplían criterios para el diagnóstico de TGD con el DSM-4, y obtuvo que el 80% conservó el diagnóstico de TEA aplicando el DSM-5. Entre los que perdieron el diagnóstico, la causa más frecuente para el cambio fue la falta de déficit en la comunicación no verbal utilizada para la interacción social (Maenner et al., 2014). Huerta et al., encontraron que empleando los criterios DSM-5 se diagnosticaron menos falsos positivos que con el DSM-4, aunque Introducción 55 también señalaron que el número de falsos positivos era todavía más alto de lo deseado (Huerta et al., 2012). Por su parte Kent et al., desarrollaron un algoritmo de síntomas del DSM-5 basado en la Entrevista Diagnóstica para los Trastornos Sociales y de Comunicación (Diagnosis Interview for Social and Communication Disorders - DISCO) que consiguió un balance equilibrado entre alta sensibilidad y especificidad (Kent et al., 2013b). Una limitación común a la mayoría de estos estudios es que los análisis fueron retrospectivos en lo referente a los datos del DSM-4. En consecuencia, los médicos podrían no haber documentado algunos síntomas que actualmente están recogidos en los criterios DSM-5 por no ser considerados relevantes en aquel momento (Maenner et al., 2014). 1.1.5.2 Proceso diagnóstico Las cuestiones relacionadas con el cribado y el posterior diagnóstico, tanto para las familias como para los profesionales, suelen ser diferentes en el caso de los niños muy pequeños, niños mayores, los adolescentes y los adultos, por lo que se expondrán por separado. No hay estudios controlados sobre la medida en que la intervención temprana cambia los resultados de los adultos, y generalmente no es posible medir los factores que predicen los resultados posteriores (p. ej. el desarrollo del lenguaje o el nivel cognitivo) a las edades propuestas para la detección precoz (Mandell y Mandy, 2015).  Identificación temprana del trastorno del espectro autista y cribado La detección temprana es imprescindible para que los profesionales sanitarios y educadores puedan orientar a las familias de los niños con TEA hacia tratamientos basados en la evidencia que consigan los mejores resultados para el niño y la familia (Weitlauf et al., 2014b). PATRICIA CASTAÑO NOVOA 62 enmascarado por diferencias sociales relacionadas con el género femenino (Halladay et al., 2015). En los últimos tiempos han surgido movimientos de autodefensa e identidad asociados al TEA. Estos movimientos suelen hacer hincapié en el respeto a la neurodiversidad, a sus puntos fuertes (como la atención a los detalles) y a las diferencias individuales. Por este motivo demandan que el TEA sea considerado una condición y no un trastorno. Defienden la idea de que el TEA no es propiamente una enfermedad y por tanto no se cura. Hacen hincapié en que el TEA origina un desarrollo diferente de la persona, donde el apoyo educativo y del entorno, junto con el tratamiento de las comorbilidades serán los elementos clave para su desarrollo y calidad de vida. Por el contrario, los padres de las personas con autismo y menos capacidades han expresado su preocupación por el hecho de que, el enfoque predominante de los medios de comunicación, se centra en las personas más inteligentes con TEA, y el argumento de considerar el autismo como un aspecto de la neurodiversidad resta importancia a las deficiencias de los niños y adultos con mayores necesidades, disminuyendo la importancia de que sus voces también sean escuchadas (Bishop et al., 2017). 1.1.6 Comorbilidades El TEA está asociado a numerosas condiciones coexistentes (físicas, mentales, del neurodesarrollo y funcionales) que no forman parte de los criterios diagnósticos, pero que, sin embargo, pueden tener un efecto sustancial, a menudo negativo, en el bienestar de las personas y sus familias, y pueden requerir la modificación de las estrategias de intervención (Lord et al., 2018). La prevalencia de afecciones coexistentes varía en función de la población estudiada, pero entre ellas destacan otros trastornos del neurodesarrollo y la discapacidad intelectual (CI < 70), presente entre el 15 y el 65% del colectivo con TEA (Baio et al., 2014; Charman et al., 2011). Las dificultades de aprendizaje se estima que afectan al 75% de las personas de entre 9 y 18 años, especialmente con respecto Introducción 63 al nivel de alfabetización, rendimiento matemático y comprensión lectora (Jones et al., 2009; Kim et al., 2018). El retraso del habla y el lenguaje también es un hallazgo frecuente, que afecta al 87% de los niños de 3 años (Fountain et al., 2012; Woynaroski et al., 2016) y el 9% de niños en edad preescolar y escolar presenta algún tipo de tic (Simonoff et al., 2008).Con carácter general en el colectivo TEA también se han descrito alteraciones del sueño (25-40%), preferencias alimentarias restringidas y rígidas (42- 61%), obesidad (23%), síntomas gastrointestinales (47%), y con mayor frecuencia la evacuación intestinal y el estreñimiento (12%) (Chaidez et al., 2014; Curtin et al., 2015; Gorrindo et al., 2012; Must et al., 2017; Sivertsen et al., 2012; Soke et al., 2018). La prevalencia de epilepsia se estima en un 8,6%, especialmente asociada a la discapacidad intelectual y al sexo femenino (Thomas et al., 2017). Aproximadamente el 15% de los casos pueden estar relacionados con una causa genética conocida a través de síndromes monogénicos (como el Síndrome de Cromosoma X-Frágil, la Esclerosis Tuberosa o el Síndrome de Timothy) (Devlin y Scherer, 2012). Las condiciones concomitantes más habituales comunes (p. ej. alteraciones del sueño, dificultades para comer o para ir al baño, etc.) se deben investigar y tratarse precozmente. A menudo se pueden utilizar enfoques similares a los empleados en niños neurotípicos con igual eficacia, aunque se necesita algo más de creatividad y persistencia (Lord et al., 2018). 1.1.6.1 Condiciones psiquiátricas coexistentes Los clínicos familiarizados con este trastorno saben desde hace tiempo que el autismo suele ir acompañado de otras dificultades. Además del TEA, como se indicó anteriormente, las condiciones asociadas de presentación más temprana suelen ser el retraso en el desarrollo o la discapacidad intelectual, y las dificultades lingüísticas y motoras. El DSM-5 reconoce esta complejidad al permitir diagnósticos múltiples, dentro de la psiquiatría, como el TEA y el TDAH (Lord et al., 2018). PATRICIA CASTAÑO NOVOA 64 En el estudio de Simonoff et al., el 70% de las personas con TEA presentaba al menos un trastorno psiquiátrico asociado y el 41% tenía 2 o más (Simonoff et al., 2008). Las comorbilidades psiquiátricas y cognitivas comúnmente identificadas con el TEA incluyen el Trastorno de Ansiedad Social, el Trastorno Negativista Desafiante, el TDAH y la Discapacidad Intelectual (Mannion y Leader, 2016; Matson y Shoemaker, 2009; Simonoff et al., 2008). La ansiedad puede manifestarse de varias formas diferentes, incluyendo la ansiedad social, la ansiedad generalizada, la ansiedad por separación (en niños muy pequeños) y las fobias (Simonoff et al., 2008; Ung et al., 2013). La ansiedad y la depresión son más comunes, o al menos más identificables, en personas con fluidez verbal, y aumentan durante la adolescencia en las niñas, aunque también ocurren con cierta frecuencia en niños (Gotham et al., 2015). El TDAH es otro de los trastornos más comunes en las personas con TEA (28,2%) (Simonoff et al., 2008) y afecta considerablemente a niños con una inteligencia media o una discapacidad intelectual leve (Hartman et al., 2016). La forma en que el TDAH afecta a los niños y a los adultos cambia con el tiempo, debido a los cambios en el funcionamiento ejecutivo, las relaciones con otros compañeros y la depresión, por lo que debe ser monitorizado de forma permanente (Hartman et al., 2016). La irritabilidad y la agresividad son más comunes en el TEA (25%) que en otros trastornos del desarrollo (p. ej. la Discapacidad Intelectual Idiopática), aunque adoptan muchas formas diferentes, desde la agresión física leve en niños muy pequeños hasta las agresiones verbales en adultos (Hill et al., 2014). 1.1.7 Tratamiento Como se ha señalado, la manifestación y la gravedad de los síntomas del TEA son muy diferentes, y los tratamientos incluyen una serie de enfoques educativos, conductuales, psicosociales, médicos y complementarios (Davidson y Williams, 2000; Eisenberg, 2014; Niederhofer, 2004; Seltzer et al., 2004) que varían según la edad y el Introducción 65 grado de desarrollo del niño. Los objetivos del tratamiento suelen centrarse en la mejora de los déficits en la comunicación, la interacción social o las conductas restringidas ya que, modificando estos déficits, podrán desarrollar mayores habilidades funcionales y alcanzar mayor grado de independencia (Eisenberg, 2014). Las terapias que reciben los niños y adultos con TEA, tanto el tipo como el número, varían mucho en todo el mundo, incluso dentro de los mismos países y regiones (Elsabbagh y Johnson, 2016). Las familias suelen elegir qué intervenciones utilizar para su hijo (Karst y Van Hecke, 2012), pero a menudo no tienen el tiempo, los recursos o la experiencia para considerar todas las opciones disponibles (Stephenson et al., 2012). El elevado coste y la variabilidad en la financiación pública limitan la viabilidad y accesibilidad de algunas de las intervenciones (Lord y Bishop, 2010). Además, los padres pueden experimentar altos niveles de estrés como resultado de los comportamientos desafiantes del niño. Este estrés puede hacer mella en su salud y motivar retrasos en la búsqueda de atención para su hijo (Bekhet et al., 2012). Un hallazgo común en muchos lugares, es que los padres con un nivel educativo más bajo, tienen menos éxito a la hora de conseguir intervenciones especializadas que podrían mejorar los resultados. En una encuesta sobre los servicios europeos para las familias con menor nivel educativo, incluso las intervenciones de bajo coste y financiadas con fondos públicos no estaban disponibles para los niños hasta un año después del diagnóstico (Salomone et al., 2016). A pesar de los importantes costes económicos y sociales, las opciones de tratamiento para mejorar los síntomas asociados al TEA son limitadas, incluyendo tanto los síntomas relacionados con los criterios diagnósticos como los que se derivan de las patologías coexistentes, que exacerban su gravedad de presentación. (Masi et al., 2017). La terapia educativa centrada en la comunicación, el comportamiento y la capacidad de respuesta social sigue siendo el pilar fundamental del tratamiento (Tchaconas y Adesman, 2013). Lamentablemente se ha constatado que muchos estudios que evalúan los resultados de este enfoque, son metodológicamente débiles, con PATRICIA CASTAÑO NOVOA 66 muestras pequeñas y seguimientos a corto plazo (Ospina et al., 2008; Spreckley y Boyd, 2009). Existen múltiples desafíos en la identificación de tratamientos eficaces para el TEA. Las revisiones sistemáticas destacan que la heterogeneidad genética, ambiental, cognitiva y social del TEA, generan grupos de estudio muy variables, que limitan las conclusiones sobre los efectos potenciales de muchas de las intervenciones. Otros factores que contribuyen a las dificultades para identificar tratamientos eficaces son la falta de participantes con discapacidades significativas o el empleo de medidas de resultados que no se adoptan de manera uniforme o no se utilizan según lo previsto (Siegel y Beaulieu, 2012). Las diferencias interculturales, incluidas las que pueden considerarse desviaciones del comportamiento típico en una cultura, pero no en otra, complican aún más la búsqueda de opciones de tratamiento en la población con TEA (Freeth et al., 2013). La intervención temprana es eficaz, especialmente porque evita que se instauren malos hábitos que serían difíciles de romper posteriormente, pero también porque está demostrado que sin la intervención los niños con TEA empeoran, mientras que con la intervención mejoran. Aunque nunca es demasiado tarde, cuanto antes se aborden los retrasos en la comunicación y los problemas sociales, antes podrán los padres, profesores, y terapeutas empezar a ayudar a los niños a aprender lo que necesitan para progresar y prosperar (Koegel y Koegel, 2012). Además de las terapias educativas, otras intervenciones para el tratamiento del TEA incluyen las dietas y aporte de vitaminas, la terapia de suelo, la contención, la integración sensorial, la logopedia, la musicoterapia, la terapia con animales, la educación especial y la medicación (Green et al., 2006; Hess et al., 2008). Los medicamentos, aunque no están indicados para el tratamiento del TEA en sí, son ocasionalmente útiles para tratar diferentes síntomas, como la hiperactividad y la irritabilidad. Existen una serie de terapias alternativas, aunque por lo general se ha investigado poco para respaldar su uso (Tchaconas y Adesman, 2013). Introducción 67 1.1.7.1 Intervenciones tempranas mediadas por los padres A diferencia de las intervenciones para niños de edad preescolar y mayores con TEA, existe consenso en que los padres deben participar en las intervenciones diseñadas para bebés y niños pequeños (Meadan et al., 2009; Zwaigenbaum et al., 2009). Varios ensayos aleatorios controlados, han demostrado que las intervenciones de baja intensidad que enseñan a los padres a interactuar con sus hijos pequeños con TEA pueden tener efectos inmediatos en el comportamiento social y la comunicación de los niños (Weitlauf et al., 2014b). Los déficits comunicativos y sociales no sólo son fundamentales para el TEA, sino que se encuentran entre los primeros síntomas observados (Zwaigenbaum et al., 2009). Estos tratamientos hacen hincapié en enseñar a los padres y cuidadores a establecer un compromiso conjunto, evitar ser muy normativos y crear oportunidades de atención compartida y juego equilibrado para que los niños tomen gradualmente más iniciativa (Weitlauf et al., 2014b). Está generalmente aceptado que la implicación de los padres en los procesos educativos, generan oportunidades de aprendizaje durante las rutinas diarias de una forma natural, que facilita la generalización del aprendizaje infantil en todos los contextos (Carter et al., 2011). Los tratamientos con los padres ayudan, hasta cierto punto, a aliviar la angustia de las familias, les da algo positivo en lo que centrarse (Sealy y Glovinsky, 2016) y aumenta su sentido de eficacia y empoderamiento (Carter et al., 2011). Estos tratamientos tienden a no ser intensos para las familias, tienen un coste relativamente bajo, son adaptables para la clínica o el hogar, para grupos o individuales, y pueden ser útiles para familias de niños muy pequeños en riesgo de TEA y diagnóstico no confirmado, ya que, aunque finalmente no desarrollen TEA, pueden presentar otras alteraciones (Lord et al., 2018). Se ha confirmado que los beneficios de estas intervenciones se mantienen más allá de los primeros años y persisten hasta la infancia posterior (Pickles et al., 2016). PATRICIA CASTAÑO NOVOA 68 Ningún estudio formal ha valorado directamente la intensidad de las intervenciones ni ha contrastado un enfoque con otro (Lord et al., 2018). Las estrategias que funcionan para la mayoría de los niños pueden no funcionar para todos, especialmente cuando coexisten retrasos graves que no permiten jugar o manipular bien los objetos (Woynaroski et al., 2016). Del mismo modo, aunque la mayoría de los niños aprenden las palabras primero de forma receptiva y luego de forma expresiva, los niños con retrasos importantes podrían aprender las palabras primero diciéndolas y posteriormente llegar a comprenderlas (Woynaroski et al., 2016). Por lo tanto, no todos los niños con TEA se beneficiarán de los mismos enfoques (Lord et al., 2018). 1.1.7.2 Intervenciones conductuales de desarrollo naturalistas Las terapias educativas son la principal forma de intervención para los niños con TEA. Aunque se han descrito muchas técnicas diferentes, sólo algunos de estos enfoques están basados en la evidencia (Tchaconas y Adesman, 2013). El Análisis Conductual Aplicado (Applied Behaviour Analysis - ABA) se considera una de las mejores prácticas para la educación de los niños con TEA, discapacidad intelectual y trastornos relacionados (Hagopian et al., 2015), pero existen muchas variantes de este enfoque (Lord et al., 2018). Una revisión de 2015 (Schreibman et al., 2015) condensó la investigación sobre estos enfoques bajo el término Intervenciones Conductuales de Desarrollo Naturalista (Naturalistic Developmental Behavioural Interventions - NDBI), que incluye el Modelo de Inicio Temprano de Denver (Early Start Denver Model - ESDM), el Tratamiento en Respuestas Centrales (Pivotal Response Treatment - PRT), y la Atención Conjunta, Participación y Regulación en el Juego Simbólico (Joint Attention Symbolic Play and Engagement Regulation - JASPER). Otra terapia habitual, que también utiliza técnicas conductuales modificadas, es el Tratamiento y Educación de Niños y Adultos con Autismo y Problemas Asociados de Comunicación (Treatment and Education of Autistic and Communication Handicapped Children and Adults - TEACCH) (Mesibov et al., 2005) que utiliza el entorno Introducción 69 temporal y físico para aumentar la independencia, la comunicación y la previsibilidad, a menudo dentro de un entorno de aula. Cada uno de estos programas de intervención tienen sus propias características específicas y existen diferencias entre ellos. Una de las principales diferencias es que algunos son intervenciones localizadas, que abordan un área conductual específica como la comunicación social en el caso del JASPER; otros trabajan de manera más integral orientándose a una gama más amplia de funcionamiento, incluyendo la comunicación y el comportamiento cognitivo, motor y adaptativo, como ocurre con el ESDM (Schreibman et al., 2015). El término NDBI engloba las intervenciones que utilizan entornos y actividades naturales, estilos de interacción que responden al niño y contenidos y estrategias de enseñanza derivados de la ciencia del desarrollo, así como del análisis de la conducta aplicado (Fuller, 2020). Por lo tanto, representan una modalidad de tratamiento ABA. Todos los NDBI utilizan una contingencia de 3 partes (antecedenterespuesta-consecuencia) para ayudar al niño a entender cuándo debe responder y para proporcionarle retroalimentación. Sin embargo, el énfasis en los componentes de la contingencia puede variar entre las intervenciones. Por ejemplo, algunas intervenciones proporcionan un antecedente claro para obtener una respuesta específica del niño, mientras que otras priorizan la disposición del entorno para facilitar la iniciación y las conductas de respuesta del niño. Algunas intervenciones especifican claramente el refuerzo contingente como componente, mientras que otras utilizan la estrategia sin especificarlo en términos conductuales (Schreibman et al., 2015).  Análisis conductual aplicado El ABA se definió por primera vez en 1968 como el proceso de aplicar sistemáticamente intervenciones basadas en los principios de la teoría del aprendizaje dirigidas a mejorar el comportamiento (Baer et al., 1968). El ABA proporciona un enfoque científico, en el que los procedimientos se basan en los principios del comportamiento y se aplican de manera sistemática. El objetivo es identificar las variables ambientales que influyen en el comportamiento socialmente PATRICIA CASTAÑO NOVOA 70 significativo y utilizarlas para desarrollar intervenciones individualizadas y prácticas (Baer et al., 1968; Baer y Wolf, 1987). Esta metodología es muy eficaz para enseñar habilidades básicas de comunicación, juegos, deportes, interacción social, vida diaria y autoayuda. Como se infiere del creciente número de profesionales certificados en este campo, el ABA ha mostrado un crecimiento significativo en el ámbito de las intervenciones conductuales para niños con autismo (Cooper et al., 2007; Shook, 2005). Desde mediados de los años 80, se ha demostrado que el ABA ha contribuido de forma significativa al desarrollo de la inteligencia, el lenguaje y las funciones sociales en niños con TEA (Fenske et al., 1985; Lovaas, 1987; Remington et al., 2007) en comparación con niños con TEA de grupos control (Myers y Johnson, 2007). A pesar de las diferencias señaladas, las distintas terapias NDBI comparten elementos comunes como seguir secuencias típicas del desarrollo más de cerca que con los protocolos ABA originales, enfatizar el juego, la interacción social y la iniciación comunicativa por parte del niño, y en buscar consecuencias naturales, en contraposición a recompensas como la comida. Estos tratamientos suelen ser llevados a cabo por un profesor o terapeuta adulto, que trabaja individualmente con el niño, utilizando los principios del aprendizaje para enseñarle habilidades de desarrollo como el lenguaje, la imitación o tareas cognitivas como el emparejamiento o la clasificación. El tratamiento suele ser intensivo en períodos de 15-20 horas o más a la semana (Lord et al., 2018). En general, las intervenciones mediadas por los padres afectan principalmente a la interacción de la comunicación social y, a veces, a los síntomas del TEA a lo largo del tiempo. Se ha demostrado que las intervenciones intensivas individuales (en adultos y niños) basadas en el NDBI o el ABA, afectan al desarrollo del lenguaje, la cognición y las habilidades de adaptación, quizás porque suelen ser tratamientos más intensos y estructurados. Los niños podrían beneficiarse de diferentes maneras tanto de las intervenciones mediadas por los padres orientadas a la comunicación social, como de los tratamientos individuales directos de los terapeutas o los profesores (Hampton y Introducción 71 Kaiser, 2016), sin embargo, no existen investigaciones que avalen estas decisiones (Lord et al., 2018). Algunas terapias basadas en el ABA han sido cuestionadas por su poca aplicabilidad en situaciones naturales, ya que se llevan a cabo íntegramente en entornos de enseñanza estructurados. Para superar estas críticas, las técnicas clásicas de ABA se han modificado en los últimos años mediante la naturalización de estas intervenciones (Schreibman y Ingersoll, 2005). El ABA tradicional ha sido reconocido durante mucho tiempo como el tratamiento educativo de elección para los niños pequeños con TEA, sin embargo, no está tan claro si este paradigma será el enfoque óptimo para las personas con menor afectación y mayor capacidad de funcionamiento (Tchaconas y Adesman, 2013).  Modelo de inicio temprano de Denver El ESDM es una NDBI ampliamente estudiada, diseñada específicamente para las necesidades de niños muy pequeños con signos de TEA (Rogers y Dawson, 2010). Es uno de los pocos programas integrales de intervención temprana (Fuller et al., 2020). Se demostró eficaz en ensayos clínicos aleatorizados con niños de 12- 18 meses diagnosticados de TEA, enseñando objetivos específicos a través de actividades del juego (Rogers et al., 2012). Este modelo se ha adaptado para su uso experimental en niños de tan sólo 6 meses con signos de TEA (Dembosky, 2010). Aunque se centra especialmente en las deficiencias específicas del autismo, enseña habilidades en 9 dominios del desarrollo (Fuller et al., 2020).  Tratamiento en respuestas centrales El PRT, es otro tratamiento avalado por la investigación para la terapia de las personas con TEA. También deriva del ABA, y fundamentalmente entrena a los padres para que animen a sus hijos a mostrar conductas esenciales para el desarrollo: atención, persistencia, interés, iniciación, cooperación, atención conjunta y afecto (Myers y Johnson, 2007). Por tanto, el PRT forma a los padres para que realicen PATRICIA CASTAÑO NOVOA 78 académicos y profesionales del lenguaje de acuerdo con las habilidades cognitivas de la persona (Mesibov y Shea, 2010). 1.1.7.3 Farmacoterapia La farmacoterapia basada en la evidencia se limita actualmente al tratamiento de conductas o diagnósticos concomitantes, no a los comportamientos TEA en sí mismos (Lord et al., 2018). No hay medicamentos aprobados por la Administración de Alimentos y Medicamentos de los EE.UU. (Food and Drug Aministration - FDA) para tratar los síntomas principales de los TEA, pero pueden utilizarse para tratar los síntomas comúnmente asociados, como la hiperactividad, la impulsividad, la falta de atención, la agresividad, la irritabilidad, la ansiedad y el aislamiento (Huffman et al., 2011). La decisión de prescribir una medicación debe tomarse caso por caso después de que se hayan intentado intervenciones no farmacológicas razonables (Tchaconas y Adesman, 2013). La risperidona y el aripiprazol han mejorado los síntomas de irritabilidad o agitación en niños y adolescentes con TEA en ensayos clínicos controlados aleatorizados (Kent et al., 2013a; Owen et al., 2009). En general, con el uso de estos 2 medicamentos, la mayoría de los niños (no todos) muestran una mejoría en la irritabilidad y la agitación, incluyendo agresiones, autolesiones y otros comportamientos perturbadores (Fung et al., 2016). Son antagonistas mixtos de los receptores de la dopamina y la serotonina, o agonistas parciales, y pertenecen a los comúnmente denominados antipsicóticos atípicos. No todos los medicamentos de este grupo son igual de eficaces en el TEA (Politte et al., 2014). Entre los efectos adversos que pueden causar están la somnolencia y el aumento de peso, lo que aumenta el riesgo de problemas de salud posteriores (Lord et al., 2018). La metformina se ha demostrado útil en el TEA para controlar el aumento de peso secundario a estos medicamentos (Anagnostou et al., 2016). Algunos medicamentos típicamente utilizados para tratar el TDAH, como el metilfenidato (Sturman et al., 2017), la atomoxetina Introducción 79 (Handen et al., 2015) y la guanfacina (Scahill et al., 2015), también muestran beneficios para aliviar el TDAH en el TEA, que presentan más del 25% de los niños (Simonoff et al., 2008). Cuando se prescriben a niños con autismo suelen tener un efecto algo menor. A menudo se emplean a dosis más bajas porque los eventos adversos pueden ser más comunes (Posey et al., 2007). La literatura sugiere que el uso de estos 3 fármacos debería limitarse a niños con TEA que tienen asociado TDAH, que se debe diagnosticar de forma independiente de acuerdo con el DSM-5 (Lord et al., 2018). Los niños con TEA y epilepsia, u otros trastornos neurológicos concomitantes, deben ser tratados con los mismos criterios científicos que los niños neurotípicos (Lee et al., 2015b). Del mismo modo, es razonable emplear de manera similar a la población pediátrica general los tratamientos de las enfermedades mentales que concurren con el TEA, como la ansiedad y los trastornos del estado de ánimo. Hasta la fecha, a pesar de la frecuente coexistencia de la epilepsia, los trastornos de ansiedad y los trastornos del estado de ánimo con el TEA, ningún ensayo controlado aleatorizado ha evaluado si los medicamentos para estas patologías muestran tasas de respuesta o eventos adversos similares en las personas con autismo. Por lo tanto, se debe tener precaución y dar preferencia a los tratamientos de menor riesgo, incluidas las intervenciones conductuales o psicosociales (Lord et al., 2018). Se han reportado prácticas de facultativos que describen sus enfoques como “biomédicos” u “holísticos”, que prescriben tratamientos sin evidencia científica ni plausibilidad biológica en el TEA (Levy y Hyman, 2008). Algunos suplementos, como el sulforafano (Singh et al., 2014) o el ácido fólico (Frye et al., 2013) tienen cierta plausibilidad biológica y alguna evidencia puntual, pero se necesitan estudios que confirmen estos hallazgos anecdóticos (Lord et al., 2018). Deben evitarse los daños asociados a ciertos tratamientos sin respaldo científico, como la toxicidad asociada a agentes quelantes (Singer y Ravi, 2015). Y, en general, debe evitarse el uso de tratamientos farmacológicos para reducir o no proporcionar recursos basados en intervenciones conductuales o educativas basadas en la evidencia (Lord et al., 2018). PATRICIA CASTAÑO NOVOA 80 1.1.7.4 Otras terapias Hay muchas otras intervenciones disponibles para las personas con TEA, algunas se emplean de forma rutinaria a través de los centros educativos y/o los sistemas de salud, y otras son demandadas por los padres. Aunque las técnicas específicas dentro de la logopedia tienen un apoyo empírico general, ha sido difícil demostrar que la logopedia sea eficaz, en parte porque incluyen muchos tratamientos diferentes. En general, se ha demostrado que las técnicas de logopedia aumentan la adquisición de palabras y mejoran la estructura de las frases sencillas, pero hasta ahora no han demostrado efectos en el lenguaje complejo (Hampton y Kaiser, 2016). Los tratamientos de orientación sensorial son una parte considerable de las terapias de intervención tempranas. En los últimos años se está generando una pequeña cantidad de literatura científica, con las mismas limitaciones descritas para estudios conductuales (muestras pequeñas y diversos sesgos metodológicos). Los enfoques de integración sensorial mejoraron las habilidades sensoriales y motoras a corto plazo en comparación con la atención convencional en niños pequeños (Weitlauf et al., 2017). Los tratamientos de integración auditiva no han dado resultados positivos consistentes. Los resultados de la musicoterapia han sido generalmente positivos, aunque las limitaciones de los estudios hacen que las conclusiones deban interpretarse con precaución. La estimulación ambiental general mejoró las habilidades cognitivas en 2 estudios a pequeña escala. Diversos componentes relacionados con los sentidos (p. ej. mantas con peso, columpios o cepillado) no han demostrado efectos positivos consistentes, con una pequeña excepción en el caso del masaje (Silva et al., 2015; Weitlauf et al., 2017). 1.1.8 Impacto en la salud pública El TEA es uno de los trastornos del desarrollo más graves en EE.UU., con una carga de trabajo y emocional significativa para las familias y cuidadores, e importantes repercusiones en la economía. Los efectos directos e indirectos, se extienden a sectores muy diversos Introducción 81 como la sanidad, la educación, la asistencia social, la vivienda o el empleo, generando un elevado impacto económico que se extiende hasta la edad adulta y habitualmente es asumido por las familias (Buescher et al., 2014; Ganz, 2007). Se estima que los costes totales anuales asociados al TEA en EE.UU. se aproximan a los 250.000 millones de dólares, y que los costes individuales asociados al TEA a lo largo de la vida oscilan entre 1,5 y 2,5 millones de dólares (estimación en dólares estadounidenses de 2012) (Buescher et al., 2014). A pesar de las cifras, es probable que estos costes estén subestimados debido al infradiagnóstico histórico de los TEA en cohortes de mayor edad. Debido a este aspecto, una previsión sugiere que los costes totales atribuibles a los TEA aumentarán a más de 450.000 millones de dólares en 2025 (Leigh y Du, 2015). A pesar de que se considera un trastorno de la infancia, el TEA incluye deficiencias que generalmente permanecen durante toda la vida (Lyall et al., 2017). Además de los déficits básicos y la comorbilidad psiquiátrica asociada (King, 2016), el TEA se asocia a mayores riesgos para la salud, incluyendo el de padecer lesiones (Jain et al., 2014) y un elevado riesgo de mortalidad (Hirvikoski et al., 2016; Schendel et al., 2016). En la última década ha aumentado el número de investigaciones sobre el TEA en la edad adulta y se está evidenciando la disminución de la calidad de vida que presentan (van Heijst y Geurts, 2015). Esto ha generado movimientos sociales que demandan que se preste más atención a la investigación orientada a la mejora de resultados a lo largo de la vida (Shattuck y Roux, 2014). 1.2 CARACTERÍSTICAS ODONTOLÓGICAS DEL TRASTORNO DEL ESPECTRO AUTISTA 1.2.1 Estado de salud oral Las personas con necesidades especiales, en particular las que tienen discapacidad intelectual y/o alteraciones conductuales, ven más afectada su salud bucodental que la población general, siendo la caries y PATRICIA CASTAÑO NOVOA 82 la enfermedad periodontal las patologías más frecuentes (Anders y Davis, 2010). Los niños con TEA no presentan hallazgos orales específicos asociados al trastorno. Sin embargo, sus características sistémicas tienen consecuencias a nivel orofacial y su salud oral es peor que la de la población general (Delli et al., 2013; Gandhi y Klein, 2014; Lu et al., 2013). Los estudios sobre prevalencia de enfermedades orales en personas con TEA muestran datos contradictorios (El Khatib et al., 2014; Fuertes-González y Silvestre, 2014; Jaber, 2011; Namal et al., 2007) dificultando la implantación de estrategias tanto preventivas como terapéuticas (da Silva et al., 2017). Aunque algunas publicaciones obtuvieron bajos índices de caries en individuos con TEA, llegando incluso algunos autores a afirmar que están libres de ella (DeMattei et al., 2007; Fahlvik-Planefeldt y Herrström, 2001; Namal et al., 2007); otros, por el contrario, encontraron tasas tan elevadas que concluyen que el TEA supone un factor de riesgo para la caries (Marshall et al., 2010). Esta misma tendencia discordante se observa en la enfermedad periodontal (DeMattei et al., 2007; Jaber, 2011). Al margen de estas, se han descrito otros hallazgos orales que manifiestan con gran frecuencia los niños con TEA como el bruxismo, las autolesiones, la sequedad bucal, la masticación no nutritiva y la interposición lingual (El Khatib et al., 2014; Fakroon et al., 2015; Jaber, 2011). Además, se ha descrito también la presencia de maloclusiones como el paladar ojival y la mordida abierta anterior (Orellana et al., 2012). Recientemente una revisión sistemática con metaanálisis publicada por Lam et al., señala que, a excepción del bruxismo, los niños y adolescentes con TEA parecen no presentar niveles más elevados de patología oral como caries, enfermedades periodontales, traumatismos dentales y maloclusiones; pero están más expuestos a los factores de riesgo asociados a estos problemas, como la dificultad para realizar la higiene oral y la tendencia a consumir una dieta cariogénica (Lam et al., 2020). Introducción 83 1.2.2 Factores de riesgo para la salud oral 1.2.2.1 Caries Un metaanálisis de da Silva et al., analizó la prevalencia de caries y sus factores predisponentes en personas con TEA, obteniendo una prevalencia global del 60,6% (da Silva et al., 2017). Como se mencionó anteriormente, esta prevalencia fue muy dispar entre los distintos estudios incluidos con valores que oscilaron entre el 21% (DeMattei et al., 2007) y el 91,4% (Chadha et al., 2012). En este último trabajo, que mostró peores índices de caries, el 74% de las personas estaban expuestas al consumo de azúcar entre las comidas más de 3 veces al día (Chadha et al., 2012). La ingesta de azúcares en la dieta es el factor de riesgo más importante para la caries (Moynihan y Kelly, 2014; WHO, 2015). Existe un consenso en la literatura de que el consumo frecuente de azúcar tiene un papel determinante en la aparición de lesiones de caries (Sheiham y James, 2014), así como de otras enfermedades sistémicas. Por ello se señala como una posible explicación a la alta prevalencia descrita. En cuanto al patrón dietético, las personas con TEA tienen una mayor apetencia por los alimentos blandos y azucarados (Weddell et al., 2004), lo que los expone a un mayor riesgo de caries (Ferrazzano et al., 2016). Es lógico pensar que en este colectivo también haya una mayor susceptibilidad a la caries derivada de las dificultades que presenta para cepillarse los dientes y utilizar el hilo dental. Esto podría deberse tanto a las dificultades comunicativas y conductuales, como por la falta de habilidades manuales de los niños con TEA (Onol y Kırzıoğlu, 2018). Por último, el consumo de determinados medicamentos que secundariamente originan una reducción del flujo salival, podría ser también un factor que aumente el riesgo de caries (Rai et al., 2012). PATRICIA CASTAÑO NOVOA 84 1.2.2.2 Enfermedad periodontal En el metaanálisis de da Silva et al., la prevalencia global de la enfermedad periodontal en niños con TEA fue del 69,4% (da Silva et al., 2017). La mayoría de los escolares con TEA tienen una higiene oral deficitaria, y casi todos presentan gingivitis (Fakroon et al., 2015). Se ha señalado que los padres y/o cuidadores de estas personas a menudo refieren dificultades para aplicarles medidas de higiene oral, especialmente el cepillado de dientes, lo que podría explicar la elevada presencia de enfermedades periodontales. Pero la falta de destreza manual también se ha señalado como un factor que dificulta alcanzar niveles óptimos de higiene y salud bucodental (McKinney et al., 2014). La presencia de hipersensibilidad oral y otras alteraciones sensoriales en áreas peribucales también pueden comprometer la calidad de las medidas de higiene oral aplicadas, condicionando el estado de salud oral (Ashburner et al., 2013; Rogers y Ozonoff, 2005; Stein et al., 2011). Otro posible factor que se relaciona con la presencia de gingivitis generalizada, es el consumo de medicamentos con efectos secundarios a nivel gingival. Determinados medicamentos empleados para controlar algunas patologías asociadas al TEA, como los psicofármacos o los anticonvulsivantes (especialmente la fenitoína), están correlacionados con la presencia de gingivitis hipertróficahiperplásica y retraso eruptivo. Con relativa frecuencia los pacientes con TEA también están a tratamiento con antidepresivos, estimulantes o antipsicóticos, que pueden provocar efectos secundarios orales (Alaluusua y Malmivirta, 1994). 1.2.2.3 Lesiones dentales La presencia de lesiones dentales es mayor en niños con TEA comparándolos con normotípicos, del mismo rango de edad. La lesión más frecuente es la fractura simple del esmalte o esmalte y dentina, especialmente en los incisivos centrales maxilares permanentes (Altun Introducción 85 et al., 2010). La hiperactividad, actitudes estereotipadas o las conductas autolesivas son factores que aumentan la probabilidad de sufrir traumatismos orales (Ferrazzano et al., 2020). Se estima que casi el 70% de las personas con TEA exhiben conductas autolesivas en la región de la cabeza y cuello (Medina et al., 2003). Los hallazgos orales documentados en estos casos incluyen lesiones traumáticas ulceradas, (frecuentemente como consecuencia del golpeo de la cabeza y/o la cara) y lesiones por hurgado gingival con la uña u objetos. Se han documentado casos extremos de autoexodoncias como resultado de las conductas autolesivas (Keles et al., 2015). En personas con TEA también se detecta con frecuencia la presencia de hábitos y parafunciones entre los que se incluyen el bruxismo, la interposición lingual, la masticación no nutritiva de objetos y la regurgitación repetida (Mummolo et al., 2014). Estudios basados en informes de padres y cuidadores estiman la prevalencia del bruxismo nocturno entre el 20 y 25% de los niños con TEA (Gail Williams et al., 2004; Schreck y Mulick, 2000). Algunos gastroenterólogos pediátricos han descrito series de niños con TEA que regurgitan la comida y el contenido ácido del estómago más de una vez a la semana, lo que favorece la aparición de erosiones en las superficies dentales (Dahshan et al., 2002; Horvath y Perman, 2002). 1.2.3 Manejo odontológico En las últimas 3 décadas se ha producido una explosión de interés por el TEA. El conocimiento y la concienciación sobre esta condición han crecido exponencialmente a todos los niveles: público en general, padres, profesionales de la salud, la comunidad investigadora y más recientemente, a nivel político. Se ha empezado a reconocer el alcance de este problema globalmente y a actuar a escala internacional y local para mejorar la calidad de vida del creciente número de personas y familias afectadas por este trastorno (Ferrazzano et al., 2020). Siguiendo las recomendaciones de la WHO, en EE.UU. la salud bucodental, que constituye una de las principales preocupaciones en PATRICIA CASTAÑO NOVOA 86 materia de salud pública, ha sido incluida como un Indicador de Salud Principal, que son las áreas temáticas determinadas como de alta prioridad de acción (U.S. Department of Health and Human Services, 2017). La prevalencia combinada de caries y la enfermedad periodontal en niños y adultos jóvenes con TEA puede considerarse alta, lo que apunta a la necesidad de políticas de salud bucodental específicas para esta población (da Silva et al., 2017). Hoy en día se considera que la mayoría de las enfermedades orales son prevenibles, lo que, unido a los avances en el diseño de modelos educativos personalizados para personas con TEA, apunta a una primera línea de actuación basada en elaborar planes preventivo-terapéuticos adaptados, que mejoren la calidad de vida de estos pacientes (Ferrazzano et al., 2020). Dada la alta prevalencia del TEA, es probable que un número cada vez mayor de odontólogos se encuentre con personas con autismo en su consulta demandando atención odontológica. Por tanto, es importante considerar cómo la sintomatología y la severidad de un diagnóstico de TEA puede impactar en la salud general y cómo los enfoques interprofesionales, donde deben incluirse los profesionales de la Odontología, pueden mejorar la atención a esta población (Como et al., 2020). Un reciente trabajo publicado de McMillion et al., donde se relatan las experiencias dentales de adultos con TEA en Reino Unido, reveló un volumen de experiencias dentales negativas notablemente superior al de los controles neurotípicos, generalmente debido a las dificultades de procesamiento sensorial, los problemas de comunicación y la ansiedad dental (McMillion et al., 2021). 1.2.3.1 Barreras de acceso a la atención dental En la literatura se han identificado una serie de factores que contribuyen a una salud bucodental deficitaria en niños con TEA, incluyendo la dificultad para tolerar los cuidados bucodentales profesionales y en el hogar, las diferencias en el procesamiento sensorial, las deficiencias en la comunicación, los comportamientos Introducción 87 poco cooperativos, así como las dificultades para encontrar y acceder a servicios profesionales de atención bucodental (Como et al., 2020).  Cuidados bucodentales y procesamiento sensorial Los niños con TEA experimentan dificultades para instaurar medidas preventivas de higiene oral, tanto en casa como en la consulta dental. Aproximadamente sólo el 50% de los niños con TEA se cepilla los dientes 2 veces al día, y más del 60% de los padres refieren grandes dificultades para efectuarles el cepillado dental (Marshall et al., 2010; Stein et al., 2012). Una posible explicación a esta realidad puede ser que cerca del 90% de los niños con TEA experimentan diferencias de procesamiento sensorial (Marco et al., 2011). El niño puede tener importantes dificultades con el sabor o la textura de la pasta de dientes, o con la sensación táctil de las cerdas del cepillo en la boca. En la consulta dental, también pueden presentarse dificultades por el sabor o el olor de la pasta de profilaxis o del flúor, con que el dentista les toque la cara, con las luces brillantes que iluminan cerca de los ojos, con el sonido agudo que emita el equipo dental y con los olores inusuales (Stein et al., 2012; Stein et al., 2013). Este factor adquiere mayor importancia cuando además hay limitaciones comunicativas y los padres o los profesionales tienen dificultades para identificar la presencia de las alteraciones sensoriales. Estas alteraciones de la sensibilidad sensorial se han asociado a comportamientos poco cooperativos de los niños con TEA en la clínica dental (Stein et al 2013; Stein Duker, 2019a).  Comunicación Las deficiencias en la comunicación pueden dificultar que los niños expresen sus necesidades o su malestar. Diversos estudios sugieren que los pacientes con TEA que presentan limitaciones en la comunicación suelen tener más necesidades sanitarias insatisfechas que los que tienen mecanismos de comunicación (Marshall et al., 2007; Mckinney et al., 2014). PATRICIA CASTAÑO NOVOA 94 Se ha demostrado que algunos pacientes con TEA pueden ser “entrenados” para tolerar los procedimientos dentales (Bäckman y Pilebro, 1999). Sin embargo, además de las características de cada paciente, el éxito viene determinado por las limitaciones de tiempo, dinero y recursos humanos (Hernandez e Ikkanda, 2011). No existe una única sistemática aplicable a todos los pacientes diagnosticados de TEA (Limeres-Posse, 2014). La AAPD, en su guía sobre el uso de técnicas de control conductual en personas con necesidades especiales, afirma que, con la ayuda de los padres o cuidadores, la mayoría de los pacientes con discapacidad intelectual o física pueden recibir atención bucodental en la consulta. La estabilización protectora puede ser útil para la prestación segura de la atención en algunas circunstancias (p. ej. ante conductas agresivas, incontroladas o impulsivas, en urgencias, etc.), pero es preciso obtener un consentimiento previo. Cuando las técnicas de orientación conductual no farmacológicas no son efectivas, el profesional puede recomendar la sedación o la anestesia general para poder realizar un tratamiento integral de manera segura y eficiente (AAPD, 2018). El manejo exitoso de los niños con TEA requiere la preparación de los padres y del niño antes de la visita al dentista, la desensibilización sistemática del entorno operatorio y la adaptación caso por caso de los métodos conductuales convencionales. En la Figura 1 (Delli et al., 2013, p.e867) se ilustra la dinámica general con los pasos a seguir para el tratamiento odontológico de un niño con TEA. Introducción 95 Figura 1. Diagrama de procedimientos para llevar a cabo antes y durante la cita con el niño con Trastorno de Espectro Autista (Modificado de Management of children with Autism Spectrum Disorder in the dental setting: concerns, behavioral approaches and recommendations. Delli et al., 2013. Med Oral Patol Oral Cir Bucal, 18, p. e867. Copyright Medicina Oral S.L. Reproducido con permiso) CONSULTA CON PADRES PREVIA A LA VISITA •Registro de la historia clínica completa y experiencias dentales anteriores • Identificación de puntos desencadenantes del comportamiento del niño y de objetos favoritos •Instrucciones para la enseñanza en casa de las habilidades relacionadas con la cita y asignación del material educativo apropiado para el paciente PREPARACIÓN DEL NIÑO EN CASA • Programación del comportamiento para enseñar a sentarse y eliminar el proteccionismo oral • Familiarización con entorno/instrumentos dentales mediante material educativo audiovisual • Educación de los padres mediante fuentes de información en internet PLANIFICACIÓN DEL PROFESIONAL •Comunicación con los médicos: los procedimientos dentales de introducción pueden iniciarse en el ámbito de atención primaria •Planificación de la adaptación sensorial de la sala •Información y actualización de las técnicas de gestión CITA CON EL DENTISTA •Uso de enfoques actuales de gestión del comportamiento •Adaptación de la estrategia de afrontamiento a las necesidades individuales del niño •Reducción de la estimulación sensorial provocada por los procedimientos dentales PATRICIA CASTAÑO NOVOA 96 Existen pautas generales que deben emplearse con todos los pacientes con TEA, como la recogida de información previa de los padres o tutores (p. ej. rutinas, fijaciones, miedos, etc.) (Klein y Nowak, 1998). La identificación de situaciones que desencadenan comportamientos disruptivos ayuda a crear un ambiente favorable para la conducta del niño. El proceso conocido como “evaluación funcional del comportamiento” puede tener lugar durante esa consulta previa con los padres (Iwata y Dozier, 2008). En ese momento, el dentista organiza la preparación en el hogar, que incluye la familiarización con los instrumentos dentales, la enseñanza de las habilidades necesarias para el examen dental utilizando frases como “abre la boca”, y el suministro de fotos o pictogramas para ayudar al niño a familiarizarse con el gabinete dental (Hernandez e Ikkanda, 2011). La presencia de los padres en la clínica puede ser útil, aumentando la confianza y el nivel de cooperación. Se recomiendan visitas cortas y reducir al máximo los posibles estímulos sensoriales (ruidos, olores, etc.). Los pacientes con TEA se distraen con facilidad, por lo que hay que realizar el menor número posible de movimientos mientras se trabaja, y se debe evitar tocar los costados del paciente siempre que sea posible. Si el paciente muestra un comportamiento inadecuado, se recomienda ignorarlo desde el principio (Kamen y Skier, 1985, Klein y Nowak, 1998, Loo et al., 2009). Además de estas pautas generales, existen diversas técnicas de orientación conductual que pueden utilizarse durante el tratamiento dental de los pacientes con TEA. Normalmente es necesario utilizar más de una con cada paciente durante el curso del tratamiento (Klein y Nowak, 1998) y en un mismo paciente pueden ser necesarias diferentes técnicas en distintas sesiones. La orientación conductual no es una mera aplicación de técnicas individuales creadas para tratar a los niños, sino más bien un método integral y continuo, destinado a desarrollar y alimentar la relación entre el paciente y el profesional, lo que en última instancia genera confianza y alivia el miedo y la ansiedad (AAPD, 2020). Introducción 97  Técnicas de orientación básica conductual - Imágenes positivas previas a la visita y observación directa Está muy condicionada por la capacidad de atención de los pacientes. Se presentan fotografías o imágenes positivas de la odontología y del tratamiento dental antes de la visita al dentista (Fox y Newton, 2006). Puede mostrarse un vídeo o permitirle observar directamente a otro paciente cooperativo sometido a un tratamiento (Melamed et al., 1975; Williams et al., 1983). Se ha constatado que la visualización de un vídeo de un niño que se somete con éxito a una visita al dentista mejora el miedo y las conductas poco cooperativas durante las visitas al dentista (Isong et al., 2014). Del mismo modo, resulta muy eficaz la elaboración de libros de fotos hechos a medida para la familiarización con el gabinete dental (Hernandez e Ikkanda, 2011). La pedagogía visual permite al paciente reconocer y comprender ideas transmitidas a través de acciones o imágenes visibles (LaBelle, 2012). En Odontología resulta de utilidad la creación de horarios con tareas desglosadas y secuenciadas paso a paso ya que, entre otras cosas, ayudan a gestionar el control del tiempo (Mah y Tsang, 2016; Stein Duker, 2019a). Con este sistema se establece el primer contacto por medio de imágenes en lugar de palabras (Bäckman y Pilebro, 1999). Es un método que ha demostrado su eficacia para introducir la Odontología en las personas con TEA, empleando series de fotografías en color que describen paso a paso la visita al dentista (Bäckman y Pilebro, 1999; Pilebro y Bäckman, 2005). Presentando al paciente la visita al dentista de una manera estructurada basada en el TEACCH (qué, dónde, cuándo, cómo y qué hacer después) hay más posibilidades de obtener una reacción positiva (Welterlin et al., 2012). También se han desarrollado con éxito videotutoriales para mejorar la técnica de cepillado dental mediante el modelado virtual de las conductas objetivo (Popple et al., 2016). El modelado en vídeo de un niño que se somete con éxito a una visita al dentista y el visionado de una película favorita como distractor, son posibles intervenciones para mejorar el miedo y las conductas poco cooperativas (Isong et al., 2014). Recientemente se ha descubierto que las intervenciones basadas en técnicas de Comunicación Alternativa y Aumentativa con PATRICIA CASTAÑO NOVOA 98 elementos de alta tecnología mejoran las actividades de autocuidado y la cooperación durante los tratamientos dentales empleadas como parte de un sistema de apoyo de medios digitales (Grewal et a, 2015; Narzisi et al., 2020). Zink et al., desarrollaron una aplicación para facilitar la comunicación entre pacientes pediátricos con TEA y los profesionales, reduciendo el número de visitas para realizar los exámenes clínicos y mejorando la atención dental de carácter preventiva (Zink et al., 2018). - Decir-mostrar-hacer La técnica implica explicaciones verbales de los procedimientos con frases adecuadas al nivel de desarrollo del paciente (decir); demostraciones al paciente de los aspectos visuales, auditivos, olfativos y táctiles del procedimiento en un entorno cuidadosamente definido y no amenazante (mostrar); y a continuación, sin desviarse de la explicación y la demostración, la realización del procedimiento (hacer). La técnica de decir-mostrar-hacer funciona si existen habilidades de comunicación (verbales y no verbales) y combinada con el refuerzo positivo (Feigal, 2001; Hamzah et al 2014; Law y Blain, 2003; Townsend y Wells, 2019). A pesar de su gran eficiencia en pacientes pediátricos, ha sido catalogada como poco eficaz en pacientes con TEA por su limitada capacidad de atención (Hernandez e Ikkanda, 2011). Los pacientes a menudo no responden a las demostraciones y se resisten a establecer un contacto personal, lo que dificulta la introducción de procedimientos e instrumentos dentales (Davila y Jensen, 1988). - Control de voz y comunicación no verbal El control de la voz es una alteración deliberada del volumen, tono o ritmo de la voz para influir y dirigir el comportamiento del paciente (Law y Blain, 2003; Townsend y Wells, 2019). La comunicación no verbal consiste en el refuerzo y la orientación del comportamiento a través del contacto, la postura, la expresión facial y un lenguaje corporal adecuado (Eaton et al., 2005; Feigal, 2001; Hamzah et al 2014; Law y Blain, 2003; Townsend y Wells, 2019). Introducción 99 El control de la voz acompañado de la expresión facial es también una técnica muy popularizada en los niños normotípicos. Sin embargo, se ha demostrado que la dificultad para comprender el lenguaje y la interpretación de las emociones son factores que reducen su uso en pacientes con TEA. Para aumentar las posibilidades de éxito, las órdenes deben ser claras, cortas y emplear frases sencillas que el paciente conozca (Hernandez e Ikkanda, 2011; Klein y Nowak, 1998). - Refuerzo positivo En el proceso de establecer un comportamiento deseable del paciente, es esencial dar una retroalimentación adecuada. El refuerzo positivo recompensa los comportamientos deseados, reforzando así la probabilidad de que se repitan. Los refuerzos sociales incluyen la modulación positiva de la voz, la expresión facial, los elogios verbales y las demostraciones físicas adecuadas de afecto por parte de todos los miembros del equipo dental. Los elogios descriptivos hacen hincapié en conductas de cooperación específicas (p. ej. “gracias por quedarte sentado”) en lugar de un elogio generalizado (p. ej. “buen trabajo”) (Nash, 2006). Los refuerzos no sociales incluyen una gran cantidad de elementos como fichas, pegatinas, o juguetes (AAPD, 2020). El refuerzo representa uno de los conceptos elementales del comportamiento. Se considera que ocurre cuando se produce cierta conducta, como consecuencia de un estímulo o evento posterior a esa conducta. La clasificación de refuerzo “positivo” o “negativo” describe si la conducta está vinculada con la iniciación o la terminación del estímulo, respectivamente (Hernandez e Ikkanda, 2011). Dar una pegatina puede servir como refuerzo positivo ante un mayor cumplimiento en el sillón dental. Por otro lado, el niño puede ser reforzado negativamente para permanecer quieto durante el uso del instrumental durante un período de tiempo predeterminado, por ejemplo, contando de 0 a 10, si inmediatamente después de la intervención se interrumpe durante un tiempo. La secuencia de eventos se repite tantas veces como sea necesario para completar el procedimiento. Utilizar el entrenamiento y el refuerzo según las necesidades del caso puede ser beneficioso para establecer la comunicación con un niño con TEA (Hernandez e Ikkanda, 2011). PATRICIA CASTAÑO NOVOA 100 El refuerzo positivo es también una terapia de eficacia reducida. Las limitaciones en la capacidad receptiva y en la capacidad de atención hacen que la alteración emocional derivada de la consulta pueda superar al refuerzo (Ingvarsson et al., 2008). Además, los objetos clásicos de refuerzo pueden carecer de valor para el paciente con TEA, y suelen darse al final de la consulta, lo que reduce su impacto (Charlop et al., 1990). Una variante dentro del refuerzo es saber si el paciente tiene algún tipo de objeto “de rescate” al que acudir en situaciones de estrés o ansiedad. En tal caso, se recomienda tener el objeto en la consulta durante el tratamiento, preparado para utilizarlo en caso necesario (Limeres-Posse et al., 2014). - Entorno adaptado sensorialmente Mediante la modulación de la información sensorial procedente de los 7 sistemas sensoriales, el organismo responde a la considerada relevante e ignora la que no lo es, generando así las respuestas adecuadas (Ayres, 2005; Lane, 2002). Las investigaciones indican que hasta un 95% de los niños con TEA presentan algún tipo de alteración en el procesamiento sensorial (Tomchek y Dunn, 2007). En particular, la hipersensibilidad sensorial se ha descubierto que está positivamente relacionada con la ansiedad (Pfeiffer et al., 2005). Determinar si el paciente es hiposensible (que busca la información sensorial) o hipersensible (que evita la información sensorial) es importante a la hora de diseñar las técnicas de orientación conductual. La defensa sensorial, como consecuencia de la hipersensibilidad puede originar evitación o reacciones exageradas a los estímulos ambientales. Los individuos que manifiestan defensa táctil también pueden tener comportamientos impulsivos de “huida o lucha” al ser tocados (Stein et al., 2011). La observación del lenguaje corporal del paciente es fundamental para evaluar su comodidad. Los primeros signos de angustia son la evitación de la mirada, las arcadas y/o vómitos intensos. Otras actitudes de evitación son el retraimiento, el acobardamiento, el ocultamiento, el llanto y el bloqueo de estímulos (tapándose lo oídos o los ojos) (Dailey y Brooks, 2019). Shapiro et al destacaron la importancia de los factores ambientales para determinar el nivel de confort de los niños con Introducción 101 trastornos del desarrollo durante eventos médicos estresantes (Shapiro et al., 2009). El gabinete dental en sí mismo representa un entorno que genera ansiedad, con luces brillantes, aparatos que emiten ruidos agudos y materiales de textura, sabor y olor desconocidos. Los ruidos molestos pueden ser exagerados en clínicas dentales muy concurridas con múltiples unidades operativas en la misma sala (Stein et al., 2011). Los niños con TEA pueden insistir en cubrirse los ojos o entrecerrarlos bajo la exposición a la luz, mientras sus homólogos de desarrollo típico se adaptan sin problemas (Tomchek y Dunn, 2007). Algunos autores demostraron que el malestar emocional provocado por los estímulos de distracción circundantes puede minimizarse mediante la adaptación sensorial del entorno clínico (Shapiro et al., 2009). La introducción experimental de condiciones de luz más relajantes, música rítmica y presión profunda disminuyó las reacciones adversas de los pacientes y aumentó la participación positiva durante la realización de sesiones de profilaxis dental (Shapiro et al., 2009). Además, los niños con TEA pueden presentar hipersensibilidad en las regiones intraorales y periorales y, por tanto, experimentar frustración ante un ligero toque o incluso retroceder durante el examen dental. Cabe esperar que un paciente con TEA joven presente agresividad física y verbal, retraimiento o intento de defenderse en el entorno de la práctica dental como consecuencia de un procesamiento sensorial agravado (Stein et al., 2011). La actitud defensiva oral se ha evidenciado previamente en aproximadamente el 50% de los niños con TEA (DeMattei et al., 2007). Las alteraciones en el procesamiento sensorial persisten en la vida adulta (Leekam et al., 2007). Por lo tanto, los entornos sensoriales favorables pueden modificar las experiencias sensoriales de los niños con TEA, añadiendo (p. ej. mantas con peso, música relajante) o eliminando (p. ej. luces brillantes, ruidos fuertes) los estímulos sensoriales que se encuentran durante la atención dental o en la sala de espera para disminuir el estrés y la ansiedad (Cermak et al., 2015; Chen et al., 2012; Hong et al., 2018; Stein Duker, 2019a). Estos estímulos no están sólo presentes en las consultas dentales y en ocasiones las familias ya han ideado métodos para mitigarlos (p. ej. uso de gafas de sol, tapones PATRICIA CASTAÑO NOVOA 102 para los oídos, etc.). Es bueno disponer de esta información porque en determinados casos son elementos que, utilizados durante la visita, pueden favorecer la adaptación sensorial del paciente. - Desensibilización al entorno y procedimientos dentales La desensibilización sistemática es una técnica psicológica basada en el ABA que puede emplearse para modificar las conductas de los pacientes ansiosos en el entorno odontológico (Nelson et al., 2015). Se ha empleado con éxito en disciplinas como la psicología, la enfermería o anestesia para facilitar que los niños con TEA toleren exámenes físicos, flebotomías y punciones intravenosas (Souders et al., 2002). Mediante aproximaciones sucesivas a la conducta que se pretende modificar, se refuerza al niño para que finalmente adopte la conducta deseada por iniciativa propia. También se ha empleado esta técnica para enseñar al niño a sentarse en el sillón dental por sí mismo y someterse a procedimientos sencillos (Hernandez e Ikkanda, 2011). Las citas deben ser lo más repetitivas posible, programándolas el mismo día de la semana, a la misma hora, con el mismo personal, en el mismo sillón dental, minimizando el tiempo de espera y el tiempo total de permanencia en la clínica. Se ha sugerido que el paciente practique en su casa y/o en su centro educativo, familiarizándose con el instrumental y los procedimientos, incluyendo las órdenes que luego dictará el dentista como “manos abajo” o “mírame” (Klein y Nowak, 1998). Las aproximaciones exitosas continuarían con una visita al consultorio durante las horas no clínicas y otra visita al gabinete dental para explorar el entorno. Tras completar con éxito cada paso, se puede intentar una cita con el dentista y el personal (Nelson et al., 2015). Algunos de los objetivos de la desensibilización sistemática son que el paciente se exponga gradualmente, con las técnicas desarrolladas, a situaciones que evocan sus miedos y disminuyan sus respuestas emocionales y continúe con la atención odontológica tras la habituación y la progresión de la exposición al entorno (Townsend y Wells, 2019). Introducción 103 La desensibilización hace que se sientan cómodos ante la exposición a los pasos o estímulos que se dieron paso a paso en el entrenamiento (Nelson et al., 2017; Yost et al., 2019).  Técnicas avanzadas de orientación conductual En determinadas circunstancias, el tratamiento odontológico de estos pacientes puede realizarse en combinación con técnicas avanzadas de orientación conductual (Delli et al., 2013). Las técnicas utilizadas y que se enseñan en los programas de formación odontológica incluyen la estabilización protectora, la sedación y la anestesia general (Adair et al., 2004). El uso de anestesia general o sedación para la rehabilitación de pacientes con grandes necesidades de tratamiento puede contribuir a mejorar notablemente su calidad de vida. Sin embargo, no está claro si estas técnicas abordan los factores que contribuyen al miedo y la ansiedad dental inicial (Aldossari et al., 2019; Guney et al., 2019). La estabilización protectora, activa o pasiva, no siempre es aceptada por los padres, que podrían preferir abordajes conductuales farmacológicos (Patel et al., 2016). - Estabilización protectora Consiste en la limitación o restricción de la libertad de movimiento de un paciente, con o sin su permiso, para disminuir el riesgo de lesiones y permitir la realización segura del tratamiento. La restricción puede lograrse por métodos manuales o mediante dispositivos físicos o mecánicos. Como resultado, se inmoviliza al paciente o se reduce su capacidad para mover brazos, piernas, cuerpo y/o cabeza libremente. La administración de un fármaco para controlar los movimientos también se incluye dentro de este grupo de técnicas (Centers for Medicare and Medicaid Services, 2020). La técnica manual puede ser realizada por el dentista, el personal, los padres o la combinación de varios de ellos y puede ayudarse de un dispositivo de estabilización (Nunn et al., 2008). Cuando la estabilización implica a otras personas se considera activa. Si sólo se utiliza un dispositivo, se considera contención pasiva. Se pueden utilizar de forma combinada (AAPD, 2020). Durante la estabilización es obligatoria la PATRICIA CASTAÑO NOVOA 110 porcentaje considerable de ellos las sesiones de tratamiento odontológico bajo anestesia general tienen que repetirse en un período de 2 años (Parry et al., 2021). La desensibilización es un recurso de enseñanza estructurada basado en la organización temporal y espacial fundamentalmente a través de información visual, que se ha utilizado de forma ocasional para facilitar que los adultos con TEA toleren un examen oral (Orellana et al., 2014). Se ha sugerido que los terapeutas ocupacionales podrían participar en estas estrategias de desensibilización para preparar la visita a la clínica dental (Como et al., 2020; Junnarkar et al., 2022), pero hasta la fecha no se han publicado los resultados de estas intervenciones. La propuesta de este trabajo surgió de una iniciativa conjunta entre la asociación ASPANAES (Asociación de padres de personas con TEA de la provincia de A Coruña) y la Universidad de Santiago de Compostela (USC), que suscribieron un convenio marco de colaboración que incluía un anexo específico para desarrollar programas de salud y actividades de investigación. La finalidad del proyecto era que las personas adultas con TEA pudiesen recibir atención odontológica básica en las mejores condiciones posibles, minimizando las situaciones estresantes o traumáticas para ellas, y facilitando su acceso a los servicios de salud en condiciones similares al resto de la población. En consecuencia, en este trabajo se plantearon los siguientes objetivos: 2.1 OBJETIVO PRINCIPAL  El objetivo principal de este estudio es valorar la eficacia de un programa específico de desensibilización, para que personas adultas con autismo se sometan a una exploración oral y a un procedimiento terapéutico odontológico sencillo, sin necesidad de aplicar técnicas farmacológicas de control conductual. Justificación y Objetivos 111 2.2 OBJETIVOS SECUNDARIOS  Determinar el grado de colaboración de los adultos con TEA para someterse a una exploración oral, en su primera visita a un gabinete de odontología.  Establecer cuáles son las variables de exploración y de tratamiento odontológico peor toleradas.  Evaluar de forma objetiva el impacto de un programa de desensibilización en el que participen dentistas y terapeutas ocupacionales.  Describir las ventajas y las limitaciones del programa. 3 Pacientes y Métodos 115 3. PACIENTES Y MÉTODOS 3.1 PACIENTES 3.1.1 Grupo de estudio El grupo de estudio lo conformaron los 18 usuarios del Centro de día ASPANAES de Santiago de Compostela (España), que satisfacían los criterios de inclusión que se detallarán a continuación. La distribución por sexos fue de 10 hombres y 8 mujeres, con una edad media de 24,5 años (rango, 18-45 años). 3.1.2 Criterios de inclusión - Personas con diagnóstico de TEA (diagnóstico realizado por un médico especialista o un psicólogo a partir del DSM-5). - Mayores de 18 años. - Que lleguen voluntariamente hasta la sala de espera de la consulta dental acompañados por un cuidador. - Que no reciban ninguna medicación específica para favorecer la colaboración los días de consulta, a parte de la que tengan pautada regularmente. - Autorización por parte de los tutores legales para participar en el estudio, mediante el preceptivo consentimiento informado. Complementariamente, se solicitó a los tutores legales autorización para realizar registros de imagen (fotografías y vídeos) y utilizarlos con fines investigadores y docentes. PATRICIA CASTAÑO NOVOA 116 No se consideraron criterios de exclusión ninguno de los siguientes: - La existencia de comorbilidades. - El nivel intelectual. - El grado de comunicación verbal. - Las experiencias previas (capacidad de colaboración) en el entorno odontológico. 3.2 MÉTODOS El programa constaba de 3 fases, en la que los pacientes se sometían a un examen oral basal, después se exponían progresivamente a maniobras de exploración oral y finalmente a procedimientos odontológicos. Las fases eran progresivas y los participantes pasaban de una a otra a medida que iban superando los objetivos de cada una de ellas. Para ello, participaban en sesiones semanales de desensibilización llevadas a cabo por una terapeuta ocupacional del Centro de Día (previamente instruida por una dentista), y sesiones mensuales de evaluación por una dentista en la Unidad de Odontología para Pacientes con Necesidades Especiales (UOPNE) de la Facultad de Medicina y Odontología de la USC. El comportamiento del paciente se evaluó mediante la escala de Frankl (Frankl et al., 1962): - Definitivamente negativo: rechazo del tratamiento, llanto con fuerza, miedo o cualquier otra prueba de negativismo extremo. - Negativo: renuncia a aceptar el tratamiento, falta de cooperación, retirada repentina. - Positivo: aceptación del tratamiento con cautela, voluntad de cumplir con el dentista, pero reservado, sigue las instrucciones. - Definitivamente positivo: buena relación con el dentista, interesado en los procedimientos dentales, riendo y disfrutando de la situación. Pacientes y Métodos 117 Para facilitar la interpretación de los resultados (minimizando sesgos inherentes al observador), se recodificaron de forma dicotómica los valores de la escala de Frankl (Frankl et al., 1962): - Desfavorable: Definitivamente negativo o Negativo en la escala original. - Favorable: Positivo o Definitivamente positivo en la escala original. 3.2.1 Examen oral basal Se llevó a cabo por una odontóloga con formación específica en técnicas de control conductual, en el marco de una primera visita a los gabinetes de la UOPNE, en la que los participantes estaban acompañados en todo momento por uno de los trabajadores del Centro de Día. Este primer contacto permitió determinar el grado de colaboración de los participantes en el entorno odontológico y establecer el nivel basal de dificultad tolerable en términos de maniobras de exploración. 3.2.2 Desensibilización en el Centro de Día En las sesiones de desensibilización en el Centro de Día, los participantes se sometían a 3 tipos de escenarios: 1. Familiarización con el ambiente y el instrumental odontológico básico, 2. Sesiones de simulación de exploración oral, y 3. Sesiones de simulación de tratamientos odontológicos sencillos.  Familiarización de los usuarios con el ambiente y el instrumental odontológico básico Esta fase se llevó a cabo por los profesionales que están diariamente en contacto directo con los usuarios. Para facilitar la habituación al entorno odontológico se reprodujeron elementos PATRICIA CASTAÑO NOVOA 118 básicos de una consulta dental -como la sala de espera y el sillón dental- y se proporcionó instrumental básico de exploración (espejo intraoral, depresor lingual, sonda de exploración y eyector de saliva). Para desarrollar esta fase de familiarización se elaboraron diferentes actividades adaptadas, entre las que se incluyeron: - Actividades de asociación imagen-objeto. - Actividades de asociación imagen-imagen. - Actividades de clasificación de objetos dentales. - Actividades de ocio (“juego de la oca de la salud dental”).  Sesiones de simulación de exploración oral Tras un primer contacto con el instrumental odontológico, la terapeuta ocupacional entrenaba progresivamente a los participantes en los procedimientos de exploración oral. Esta actividad simulada que se llevó a cabo en el Centro de Día, exigió la instrucción previa de la terapeuta por parte de una odontóloga de la UOPNE, que realizó una sesión inicial de simulación con uno de los usuarios sumamente colaborador (esta sesión se registró en vídeo). La odontóloga formadora acudió a posteriori esporádicamente al Centro de Día, para supervisar in situ la actuación de la terapeuta ocupacional. Para facilitar este aprendizaje se realizaron actividades previas de familiarización empleando distintos recursos conductuales: - Visionado del video de la exploración oral simulada, protagonizado por uno de los participantes. - Explicación de una exploración odontológica utilizando un pequeño libro con imágenes sencillas y de un tamaño adecuado. Solo se colocó una imagen en cada página para no alterar la concentración del paciente. El orden de las imágenes se estableció siguiendo la secuencia prevista para llevar a cabo una exploración (Anexo I). - Actividades de juego de roles. Las sesiones se integraron en el marco de las actividades que se realizan regularmente en el Centro de Día. Esta sesión, al igual que el resto de las actividades, se les anticipaba en su agenda visual o escrita. Cuando se recurría a las agendas visuales, dependiendo de la Pacientes y Métodos 119 capacidad cognitiva individual, se empleaban objetos (ej. un tipodonto de resina), fotografías o pictogramas. Las sesiones se realizaban en la sala de ocio/descanso del Centro. Mientras uno de los participantes era objeto de la desensibilización, el resto de usuarios permanecían en la sala, esperando su turno para participar. Al término de la sesión, cuando se obtenía una respuesta positiva, se proporcionaban reforzadores diferentes para cada usuario; en algunos casos se administraban refuerzos primarios (ej. comida) y en otros se recurría a refuerzos secundarios (ej. alabanzas, muñecos o tiempo extra para ver películas). Ocasionalmente, algunos reforzadores secundarios también se utilizaron como distractores para tranquilizar a los usuarios con mayores alteraciones conductuales. Siempre se intentaba finalizar las sesiones de desensibilización con un proceso exitoso -aunque esto implicase un retroceso con respecto a la sesión previa-, para justificar la provisión de reforzadores. Las maniobras de exploración objeto del entrenamiento fueron las siguientes: - Sentarse en una camilla con las piernas estiradas y la espalda apoyada, con el respaldo en posición vertical (se utilizó una camilla de fisioterapia, con respaldo reclinable). - Tumbarse en la camilla con las piernas estiradas y la espalda apoyada, con el respaldo reclinado. - Tolerar un babero protector alrededor del cuello (se utilizaron baberos de plástico desechables). - Tolerar una luz que incidía directamente sobre la cara (se utilizó una linterna frontal). - Permitir la manipulación extraoral con fines exploratorios, utilizando guantes. - Abrir la boca. - Permitir la manipulación intraoral con fines exploratorios, utilizando guantes. - Tolerar la exploración intraoral utilizando instrumental odontológico (depresor lingual, espejo, sonda y eyector de saliva). PATRICIA CASTAÑO NOVOA 126 - Tolerancia al abrebocas. Colocación de un dispositivo para mantener la boca abierta durante un período prefijado de tiempo (10 minutos), sin que este genere incomodidad. Se utilizó un abrebocas “tipo Molt”, de acero inoxidable de 14 cm (Hu- Friedy®, Hu-Friedy Mfg LLC, Fràncfort, Alemania). - Tolerancia al eyector de saliva. Se enciende el dispositivo de aspiración del sillón dental y se coloca la cánula de aspiración (eyector) en el interior de la boca. - Tolerancia al instrumental rotatorio sin agua. Se activa el instrumental rotatorio (contra-ángulo y turbina) y se introduce en el interior de la boca, hasta entrar en contacto con las superficies dentarias. El contra-ángulo (SMARTmatic®, KaVo, Biberach, Alemania) se compone de un mango que se conecta a un micromotor y de un cabezal con salida de aire y agua, en el que se acoplan cepillos de profilaxis desechables y fresas de pulido. La turbina (SMARTtorque®, KaVo, Biberach, Alemania) es un instrumento rotatorio de alta velocidad, con un cuerpo que se conecta a la manguera del equipo y un cabezal con salida de aire y agua, al que se conectan las fresas de corte. - Tolerancia al instrumental rotatorio con agua. Se emplea el mismo instrumental rotatorio que hemos descrito (contra-ángulo y turbina), pero con irrigación continua de agua para favorecer la refrigeración. - Administración de anestesia local infiltrativa. El procedimiento se inicia aplicando un gel anestésico de benzocaina (Hurricaine®, Laboratorios Clarben SA, Madrid, España) mediante una torunda de algodón sobre la mucosa donde se va a realizar la punción. Tras 1 minuto de espera para que haga efecto la anestesia tópica, se inyectan 0,9ml de lidocaína hidrocloruro/epinefrina 20mg/ml+0,0125/ml (XILONIBSA®, Inibsa Dental, Barcelona, España), aplicando la técnica infiltrativa mediante una jeringa de autoaspiración (ASPIJECT®, Ronvig Dental MFG, Daugaard, Dinamarca) con aguja desechable. - Reacción a la sensación anestésica. Se considera favorable cuando el paciente permanece sentado y tranquilo durante los Pacientes y Métodos 127 primeros minutos tras comenzar a notar la pérdida de sensibilidad en el área anestesiada. - Colocación del dique de goma. Consiste en introducir en la boca una lámina cuadrada de látex de 13 x 13 cm (dique de goma) (HYGENIC®, Coltène/Whaledent Inc, Ohio, USA), que se estabiliza con una grapa o clamp que se ajusta al cuello del diente y se mantiene extendido mediante un arco metálico con forma de “U”. - Tolerancia al dique de goma. Se considera favorable cuando el paciente acepta el dique de goma al menos durante 10 minutos. - Realización de una tartrectomía o de un sellado de fisuras. La tartrectomía consiste en la remoción de placa bacteriana y/o de tinciones dentales utilizando una pasta específica y un cepillo de profilaxis, y primordialmente en la eliminación del sarro con una pieza de mano ultrasónica tipo S-Tri-Scaler® (R&S, Tremblay-en-France, Francia). La realización de un sellado consiste en la colocación no invasiva e indolora de una resina fluida (Tetric Evo Flow®, Ivoclar Vivadent, Schaan, Liechtenstein) sobre las fisuras y los surcos de las superficies dentarias para prevenir las lesiones de caries. 3.2.4 Diseño del estudio En la tabla 9 se detalla el diseño del estudio. Después de someterse al examen oral basal, los participantes comenzaban las sesiones semanales de desensibilización en el Centro de Día y las sesiones mensuales de evaluación en la UOPNE. La desensibilización tanto de la exploración oral como de los procedimientos odontológicos se realizaban en series de 4 sesiones semanales. Periódicamente, al finalizar cada serie se efectuaba una nueva evaluación en el contexto real de la UOPNE (1 sesión cada 5 semanas). En esta cita se determinaba si los participantes toleraban la exposición a las maniobras de exploración y los procedimientos odontológicos que hemos descrito, o si por el contrario estos les provocaban respuestas conductuales negativas. PATRICIA CASTAÑO NOVOA 128 Cuando el comportamiento para llevar a cabo un procedimiento determinado era desfavorable, se repetían las 4 sesiones de desensibilización en el Centro de Día y a continuación se volvía a reevaluar el proceso en el gabinete dental. Todo este ciclo se repetía si era necesario hasta un límite de 6 ocasiones, por lo que la duración máxima del programa para cada individuo concreto fue de 30 semanas. Como se especificó en el consentimiento informado que cumplimentaron los tutores legales, el proceso de desensibilización podía interrumpirse definitivamente a criterio de los profesionales involucrados (ej. por una conducta disruptiva incontrolable) o a petición de los propios tutores. Tabla 9. Diseño del programa de desensibilización (Elaboración propia) Semana Actividad Localización Operador Semana 0 Examen oral basal UOPNE Odontóloga Semana 1 Sesiones de simulación de exploración oral y/o de tratamiento odontológico Centro de Día Terapeuta ocupacional Semana 2 Semana 3 Semana 4 Semana 5 Sesión de evaluación en el gabinete dental UOPNE Odontóloga Semana 6 Sesiones de simulación de exploración oral y/o de tratamiento odontológico Centro de Día Terapeuta ocupacional Semana 7 Semana 8 Semana 9 Semana 10 Sesión de evaluación en el gabinete dental UOPNE Odontóloga .................. .................. .................. Semana 30 Sesión de evaluación en el gabinete dental UOPNE Odontóloga UOPNE: Unidad de Odontología para Pacientes con Necesidades Especiales de la Facultad de Medicina y Odontología de la Universidad de Santiago de Compostela (USC); Centro de Día: ASPANAES (Asociación de Padres de Personas con Trastorno del Espectro Autista) de Santiago de Compostela. 4 Resultados 131 4. RESULTADOS 4.1 RESULTADOS COLECTIVOS 4.1.1 Variables de exploración Durante la sesión inicial (basal) en la UOPNE, el 44% de los participantes completaron todos los procedimientos de exploración oral. En la cuarta sesión, se produjo un incremento sustancial en el porcentaje de participantes que toleraron los procedimientos de exploración, llegando a superar el 94%, alcanzándose el 100% en la séptima visita (Figura 2). Figura 2. Porcentaje de participantes que en cada sesión superaron todos los procedimientos de exploración oral en la visita a la UOPNE (Elaboración propia) UOPNE: Unidad de Odontología para Pacientes con Necesidades Especiales 44% 61% 83% 94% 94% 94% 100% 0% 10% 20% 30% 40% 50% 60% 70% 80% 90% 100% Sesión 1 (Basal) Sesión 2 Sesión 3 Sesión 4 Sesión 5 Sesión 6 Sesión 7 PATRICIA CASTAÑO NOVOA 132 En la primera visita, más del 80% de los participantes tuvieron un comportamiento favorable al ejecutar las siguientes variables: realización simulada de una ortopantomografía, acceder al gabinete y sentarse en el sillón con el respaldo elevado. El 60-80% de los participantes mostró un comportamiento favorable en la primera visita para las siguientes variables: tumbarse en el sillón dental con el respaldo reclinado, tolerar un babero protector alrededor del cuello, tolerar una luz directa sobre la cara, tolerar la invasión del espacio personal, permitir la manipulación perioral con guantes, abrir la boca y permitir la manipulación intraoral con guantes. Las variables peor toleradas en la primera visita (40-50% de los participantes) fueron: la exploración intraoral con el instrumental dental básico, la aplicación intraoral de un chorro de aire a presión y permitir la realización simulada de una radiografía intraoral. A continuación, se detallan los resultados específicos de cada una de las variables de exploración oral evaluadas:  Realización de una radiografía extraoral La simulación de la realización de una ortopantomografía la primera vez que acudieron los participantes a la UOPNE se completó en 15 casos (83,3%); en las sesiones de evaluación posteriores no se volvió a intentar llevar a cabo este procedimiento.  Entrar en el gabinete dental Los 18 participantes (100%) entraron al gabinete dental acompañados por un trabajador del Centro de Día, tanto en la sesión basal como en el resto de las sesiones de evaluación.  Sentarse en el sillón dental En esta variable se registró el número de participantes que se sentó voluntariamente en el sillón, y el de los que, además de sentarse, Resultados 133 se acomodaban de una forma en particular, con la espalda y la cabeza apoyadas en el respaldo y las piernas estiradas a lo largo del sillón. En la sesión basal, el 88,8% de los participantes se sentaron en el sillón dental, aumentando hasta el 100% en la quinta sesión (Figura 3). El 66,6% de los participantes adoptaron la posición descrita, aumentando progresivamente este porcentaje de colaboración hasta la cuarta sesión, y alcanzar el 100% en la séptima y última sesión (Figura 3). Figura 3. Distribución porcentual de los participantes que toleraron sentarse en el sillón dental (Elaboración propia) 0% 10% 20% 30% 40% 50% 60% 70% 80% 90% 100% Sesión 1 (Basal) Sesión 2 Sesión 3 Sesión 4 Sesión 5 Sesión 6 Sesión 7 Sentarse Apoyo en el respaldo y piernas estiradas PATRICIA CASTAÑO NOVOA 134  Cambios de posición del sillón En el examen basal, el porcentaje de participantes que toleraron sin alterarse el desplazamiento progresivo del respaldo del sillón hasta alcanzar la posición horizontal fue del 77,7%, aumentando hasta el 100% en la quinta sesión (Figura 4). Figura 4. Distribución porcentual de los participantes que toleraron el cambio de posición del sillón dental (Elaboración propia) 0% 10% 20% 30% 40% 50% 60% 70% 80% 90% 100% Sesión 1 (Basal) Sesión 2 Sesión 3 Sesión 4 Sesión 5 Sesión 6 Sesión 7 Cambios de posición Resultados 135  Babero protector En el examen basal, el porcentaje de participantes que permitieron colocarles un babero protector alrededor del cuello fue del 66,6%. En la segunda sesión se registró un aumento sustancial de los participantes que toleraron este procedimiento (83,3%), alcanzando el 100% en la cuarta sesión (Figura 5). Figura 5. Distribución porcentual de los participantes que toleraron la colocación de un babero protector (Elaboración propia) 0% 10% 20% 30% 40% 50% 60% 70% 80% 90% 100% Sesión 1 (Basal) Sesión 2 Sesión 3 Sesión 4 Sesión 5 Sesión 6 Sesión 7 Babero protector PATRICIA CASTAÑO NOVOA 142  Aplicación de aire a presión En el examen basal, el porcentaje de participantes que toleraron la aplicación de aire a presión sobre las superficies dentales con la jeringa de triple función fue del 50%. La tercera sesión marcó un punto de inflexión llegando hasta el 83,3% y en la cuarta se alcanzó el 100%. Estos hallazgos se detallan en la figura 12. Figura 12. Distribución porcentual de los participantes que toleraron la aplicación de aire a presión sobre las superficies dentales (Elaboración propia) 0% 10% 20% 30% 40% 50% 60% 70% 80% 90% 100% Sesión 1 (Basal) Sesión 2 Sesión 3 Sesión 4 Sesión 5 Sesión 6 Sesión 7 Aplicación de aire Resultados 143  Realización de una radiografía intraoral En el examen basal, el porcentaje de participantes que toleraron la realización de una radiografía intraoral simulada fue del 50%. En la tercera sesión este porcentaje ascendió al 88,8% y en la quinta sesión se alcanzó el 100%. Estos hallazgos se detallan en la figura 13. Figura 13. Distribución porcentual de los participantes que toleraron la simulación de la realización de una radiografía intraoral (Elaboración propia) 4.1.2 Variables de tratamiento Ningún participante completó un tratamiento odontológico sencillo hasta la tercera sesión, aumentando posteriormente el porcentaje de forma progresiva con una inflexión sustancial entre las sesiones sexta y séptima, hasta alcanzar un máximo del 61% (Figura 14). 0% 10% 20% 30% 40% 50% 60% 70% 80% 90% 100% Sesión 1 (Basal) Sesión 2 Sesión 3 Sesión 4 Sesión 5 Sesión 6 Sesión 7 Radiografía intraoral PATRICIA CASTAÑO NOVOA 144 Figura 14. Porcentaje de participantes que en cada sesión superaron todos los procedimientos terapéuticos dentales sencillos en la visita a la UOPNE (Elaboración propia) UOPNE: Unidad de Odontología para Pacientes con Necesidades Especiales Al completar las 7 sesiones de evaluación, más del 80% de los participantes demostraron un comportamiento favorable al ejecutar las siguientes variables: tolerar el abrebocas, tolerar el eyector de saliva, permitir la utilización del instrumental rotatorio sin y con agua, administración de anestesia local infiltrativa y reacción favorable a la sensación anestésica. El 60-80% de los participantes mostraron un comportamiento favorable con respecto a las siguientes variables: colocación y tolerancia al dique de goma, y realización de una tartrectomía o de un sellado de fisuras. En la séptima visita, la mayoría de las variables de tratamiento odontológico fueron toleradas por el 77-88% de los participantes, incluyendo la infiltración de anestesia local (83%). El mayor porcentaje de aceptación correspondió al contacto intraoral con el instrumental rotatorio sin agua (94%), mientras que el peor porcentaje se obtuvo con la colocación del dique de goma (72%), que solo toleraron durante 10 minutos el 61% de los participantes. 0% 0% 6% 11% 17% 28% 61% 0% 10% 20% 30% 40% 50% 60% 70% 80% 90% 100% Sesión 1 (Basal) Sesión 2 Sesión 3 Sesión 4 Sesión 5 Sesión 6 Sesión 7 Resultados 145 4.1.3 Resultados globales del programa de desensibilización Al completar las sesiones de desensibilización en el Centro de Día y las de evaluación en la UOPNE, todos los participantes en este estudio lograron cumplimentar todas las variables de exploración - frente a solo el 44,4% en la primera sesión-, si bien el 94,4% ya no presentaron alteraciones conductuales al exponerlos a las variables de exploración en la cuarta sesión. Con respecto a las variables de tratamiento, ninguna fue tolerada por el 100% de los pacientes; el porcentaje de aceptación por parte de los participantes superó el 70% después de la séptima visita para todas las variables evaluadas, a excepción de la tolerancia prolongada al dique de goma (61,1%). En la figura 15 se detalla el porcentaje de participantes que consiguieron tolerar con éxito cada variable, tras 24 sesiones de desensibilización y 7 de evaluación (incluyendo la basal). Figura 15. Distribución porcentual de los participantes que toleraron las variables de exploración y de tratamiento odontológico después de 7 sesiones de evaluación (Elaboración propia) V1 Entrar en el gabinete dental, V2 Sentarse en el sillón dental, V3 Cambios de posición del sillón, V4 Babero protector, V5 Foco de luz, V6 Invasión del espacio personal, V7 Exploración física del exterior de la boca, V8 Abrir la boca, V9 Exploración física del interior de la boca, V10 Exploración con material odontológico, V11 Aplicación de aire, V12 Radiografía intraoral, V13 Abrebocas, V14 Aspiración, V15 Instrumental rotatorio sin agua, V16 Instrumental rotatorio con agua, V17 Administración de anestesia local infiltrativa, V18 Sensación de anestesia local infiltrativa, V19 Colocación de dique de goma, V20 Tiempo con dique de goma, V21Tartrectomía o sellado de fisuras. 0% 10% 20% 30% 40% 50% 60% 70% 80% 90% 100% V1 V2 V3 V4 V5 V6 V7 V8 V9 V10 V11 V12 V13 V14 V15 V16 V17 V18 V19 V20 V21 PATRICIA CASTAÑO NOVOA 146 4.2 RESULTADOS INDIVIDUALES Participante nº1 (Tabla 10) Varón de 25 años de edad. En el examen basal entró hasta el gabinete dental pero no se consiguió alcanzar ningún otro objetivo. La simulación de la ortopantomografía no fue posible realizarla. A continuación, se describen los incidentes más sobresalientes de las posteriores sesiones de evaluación en la UOPNE:  Segunda sesión Entró en el gabinete dental, consiguió sentarse en un taburete y permitió un discreto acercamiento del profesional, que llegó a tocarle el exterior de la boca con los dedos enguantados.  Tercera sesión Sentado en un taburete, permitió una exploración intraoral breve con un espejo. Se le mostraron los efectos del aspirador y de la jeringa de aire a presión sin llegar a acercárselos a la boca.  Cuarta sesión Sentado en un taburete, permitió realizarle una exploración intraoral con el instrumental necesario, además de la aplicación de aire a presión, del eyector de saliva y la simulación de una radiografía intraoral.  Quinta sesión Se sentó por primera vez en el sillón dental, aunque no consiguió mantener una posición relajada con la espalda y la cabeza apoyadas en el respaldo.  Sexta sesión Se completó con éxito toda la sesión de exploración, a excepción de apoyar la cabeza y la espalda.  Séptima sesión Con la ayuda de unos cojines, se consiguió que finalmente apoyara la cabeza. Se completaron todas las variables de exploración. Resultados 147 Tabla 10. Respuesta del participante nº1 a las variables de exploración y tratamiento, en las sucesivas visitas de evaluación (Elaboración propia) Maniobras de exploración Visitas 1 2 3 4 5 6 7 Realización de radiografía extraoral Entrada en el gabinete dental Sentarse en el sillón dental - Piernas estiradas, espalda y cabeza apoyadas Cambios de posición del sillón Babero protector Foco de luz Invasión del espacio personal Exploración física del exterior de la boca Apertura de la boca Exploración física del interior de la boca Exploración con instrumental odontológico - Depresor lingual - Espejo - Sonda - Eyector de saliva Aplicación de aire a presión Realización de radiografía intraoral Procedimientos odontológicos Tolerancia al abrebocas Tolerancia al eyector de saliva Tolerancia al instrumental rotatorio sin agua Tolerancia al instrumental rotatorio con agua Administración de anestesia local infiltrativa Reacción a la sensación anestésica Colocación del dique de goma Tolerancia al dique de goma Realización de una tartrectomía y/o de un sellado de fisuras PATRICIA CASTAÑO NOVOA 148 Participante nº2 (Tabla 11) Mujer de 26 años de edad. En el examen basal entró hasta el gabinete dental y toleró la realización de todas las variables de exploración, salvo que le costó apoyar la cabeza y le incomodó el uso de la sonda dental. La simulación de la ortopantomografía se pudo llevar a cabo con éxito. A continuación, se describen los incidentes más sobresalientes de las posteriores sesiones de evaluación en la UOPNE:  Segunda y tercera sesiones En estas dos primeras sesiones, se insistió en la aceptación de los procedimientos superados en el examen basal y se apreció una mejoría de su estado emocional.  Cuarta sesión Se intentó introducir en la boca instrumental rotatorio con agua, aunque sin éxito (apartó la cabeza).  Quinta sesión En esta sesión se llevó a cabo una tartrectomía con ultrasonidos del primer y cuarto cuadrantes. So observó una gran mejoría en la tolerancia del agua en la boca. Durante la sesión necesitó muchos descansos y presentó sensibilidad en los incisivos, por lo que se decidió completar el procedimiento en 2 citas.  Sexta sesión Se completó la tartrectomía con ultrasonidos del segundo y tercer cuadrante. En esta sesión demostró muy buena colaboración.  Séptima sesión Toleró un abrebocas y la administración de anestesia local tópica e infiltrativa (previamente se le enseñó la jeringa sin aguja para que pudiese manipular el instrumental antes de utilizarlo). Se colocó un dique de goma, toleró el ruido y el contacto con el instrumental rotatorio, y se completó con éxito un sellado de fisuras con resina fluida. Resultados 149 Tabla 11. Respuesta del participante nº2 a las variables de exploración y tratamiento, en las sucesivas visitas de evaluación (Elaboración propia) Maniobras de exploración Visitas 1 2 3 4 5 6 7 Realización de radiografía extraoral Entrada en el gabinete dental Sentarse en el sillón dental - Piernas estiradas, espalda y cabeza apoyadas Cambios de posición del sillón Babero protector Foco de luz Invasión del espacio personal Exploración física del exterior de la boca Apertura de la boca Exploración física del interior de la boca Exploración con instrumental odontológico - Depresor lingual - Espejo - Sonda - Eyector de saliva Aplicación de aire a presión Realización de radiografía intraoral Procedimientos odontológicos Tolerancia al abrebocas Tolerancia al eyector de saliva Tolerancia al instrumental rotatorio sin agua Tolerancia al instrumental rotatorio con agua Administración de anestesia local infiltrativa Reacción a la sensación anestésica Colocación del dique de goma Tolerancia al dique de goma Realización de una tartrectomía y/o de un sellado de fisuras PATRICIA CASTAÑO NOVOA 150 Participante nº3 (Tabla 12) Varón de 27 años de edad. En el examen basal entró al gabinete dental y toleró la realización de todas las variables de exploración. Además, se pudo llevar a cabo con éxito la simulación de la realización de una ortopantomografía. A continuación, se describen los incidentes más sobresalientes de las posteriores sesiones de evaluación en la UOPNE:  Segunda sesión Se repitieron con éxito todos los procedimientos de la cita anterior (a excepción del registro radiográfico).  Tercera sesión Al tratarse de un paciente muy colaborador -incluso había sido portador de aparatología ortodóncica-, en esta visita ya se implementaron procedimientos odontológicos: toleró el abrebocas, el eyector de saliva, el dique de goma, y el ruido y el contacto con el instrumental rotatorio (sin y con agua), por lo que pudo completarse la aplicación de un sellador de fisuras de resina fluida.  Cuarta sesión En esta sesión se lleva a cabo una tartrectomía con ultrasonidos, cepillo y pasta de profilaxis. Resultados 151 Tabla 12. Respuesta del participante nº3 a las variables de exploración y tratamiento, en las sucesivas visitas de evaluación (Elaboración propia) Maniobras de exploración Visitas 1 2 3 4 5 6 7 Realización de radiografía extraoral Entrada en el gabinete dental Sentarse en el sillón dental - Piernas estiradas, espalda y cabeza apoyadas Cambios de posición del sillón Babero protector Foco de luz Invasión del espacio personal Exploración física del exterior de la boca Apertura de la boca Exploración física del interior de la boca Exploración con instrumental odontológico - Depresor lingual - Espejo - Sonda - Eyector de saliva Aplicación de aire a presión Realización de radiografía intraoral Procedimientos odontológicos Tolerancia al abrebocas Tolerancia al eyector de saliva Tolerancia al instrumental rotatorio sin agua Tolerancia al instrumental rotatorio con agua Administración de anestesia local infiltrativa Reacción a la sensación anestésica Colocación del dique de goma Tolerancia al dique de goma Realización de una tartrectomía y/o de un sellado de fisuras 255 8. ANEXOS 8.1 ANEXO I: LIBRO DE IMÁGENES Secuencia de imágenes empleadas durante las sesiones de desensibilización en el Centro de Día y las de evaluación en la UOPNE. ¿Qué hacemos en el dentista? Tumbarse en el sillón Poner un babero en el cuello PATRICIA CASTAÑO NOVOA 256 Encender la lámpara Tocar la boca por fuera Abrir la boca Tocar la boca por dentro Depresor Espejo Sonda Aspirador Anexos 257 Aire Agua Frotar la boca con un bastoncillo Poner el abrebocas Dormir la boca Cepillo Poner el dique en la boca Esperar con la boca abierta Acabé Anexos 259 8.2 ANEXO II: ÍNDICE DE TABLAS Tabla 1. Criterios diagnósticos del Trastorno del Espectro Autista ............................................................................... 45 Tabla 2. Dificultades sensoriales y del comportamiento asociadas al Trastorno del Espectro Autista ...................... 49 Tabla 3. Niveles de severidad del Trastorno del Espectro Autista ............................................................................... 51 Tabla 4. Características incluidas en la denominada “cultura del autismo” ............................................................................ 73 Tabla 5. Factores considerados estresantes para personas con Trastorno del Espectro Autista y efectos conductuales que ocasiona ...................................................................... 93 Tabla 6. Efectos adversos descritos tras el uso de sedación o anestesia general en niños con Trastorno del Espectro Autista ............................................................................. 106 Tabla 7. Variables de exploración registradas en el examen basal y en las visitas de evaluación al grupo de estudio ............. 124 Tabla 8. Variables de tratamiento registradas en el grupo de estudio durante las visitas de evaluación ....................... 125 Tabla 9. Diseño del programa de desensibilización ..................... 128 Tabla 10. Respuesta del participante nº1 a las variables de exploración y tratamiento, en las sucesivas visitas de evaluación ...................................................................... 147 Tabla 11. Respuesta del participante nº2 a las variables de exploración y tratamiento, en las sucesivas visitas de evaluación ...................................................................... 149 Tabla 12. Respuesta del participante nº3 a las variables de exploración y tratamiento, en las sucesivas visitas de evaluación ...................................................................... 151 PATRICIA CASTAÑO NOVOA 260 Tabla 13. Respuesta del participante nº4 a las variables de exploración y tratamiento, en las sucesivas visitas de evaluación ....................................................................... 153 Tabla 14. Respuesta del participante nº5 a las variables de exploración y tratamiento, en las sucesivas visitas de evaluación ....................................................................... 155 Tabla 15. Respuesta del participante nº6 a las variables de exploración y tratamiento, en las sucesivas visitas de evaluación ....................................................................... 157 Tabla 16. Respuesta del participante nº7 a las variables de exploración y tratamiento, en las sucesivas visitas de evaluación ....................................................................... 159 Tabla 17. Respuesta del participante nº8 a las variables de exploración y tratamiento, en las sucesivas visitas de evaluación ....................................................................... 161 Tabla 18. Respuesta del participante nº9 a las variables de exploración y tratamiento, en las sucesivas visitas de evaluación ....................................................................... 163 Tabla 19. Respuesta del participante nº10 a las variables de exploración y tratamiento, en las sucesivas visitas de evaluación ....................................................................... 165 Tabla 20. Respuesta del participante nº11 a las variables de exploración y tratamiento, en las sucesivas visitas de evaluación ....................................................................... 167 Tabla 21. Respuesta del participante nº12 a las variables de exploración y tratamiento, en las sucesivas visitas de evaluación ....................................................................... 169 Tabla 22. Respuesta del participante nº13 a las variables de exploración y tratamiento, en las sucesivas visitas de evaluación ....................................................................... 171 Anexos 261 Tabla 23. Respuesta del participante nº14 a las variables de exploración y tratamiento, en las sucesivas visitas de evaluación ...................................................................... 173 Tabla 24. Respuesta del participante nº15 a las variables de exploración y tratamiento, en las sucesivas visitas de evaluación ...................................................................... 175 Tabla 25. Respuesta del participante nº16 a las variables de exploración y tratamiento, en las sucesivas visitas de evaluación ...................................................................... 177 Tabla 26. Respuesta del participante nº17 a las variables de exploración y tratamiento, en las sucesivas visitas de evaluación ...................................................................... 179 Tabla 27. Respuesta del participante nº18 a las variables de exploración y tratamiento, en las sucesivas visitas de evaluación ....................................................................... 181 Anexos 263 8.3 ANEXO III: ÍNDICE DE FIGURAS Figura 1. Diagrama de procedimientos para llevar a cabo antes y durante la cita con el niño con Trastorno de Espectro Autista ............................................................... 95 Figura 2. Porcentaje de participantes que en cada sesión superaron todos los procedimientos de exploración oral en la visita a la UOPNE ......................................... 131 Figura 3. Distribución porcentual de los participantes que toleraron sentarse en el sillón dental ............................. 133 Figura 4. Distribución porcentual de los participantes que toleraron el cambio de posición del sillón dental ......... 134 Figura 5. Distribución porcentual de los participantes que toleraron la colocación de un babero protector ............. 135 Figura 6. Distribución porcentual de los participantes que toleraron un foco de luz directa .................................... 136 Figura 7. Distribución porcentual de los participantes que toleraron la invasión del espacio personal .................... 137 Figura 8. Distribución porcentual de los participantes que toleraron la exploración física del exterior de la boca .. 138 Figura 9. Distribución porcentual de los participantes que abrían la boca a requerimiento del profesional ............. 139 Figura 10. Distribución porcentual de los participantes que toleraron la exploración física del interior de la boca ... 140 Figura 11. Distribución porcentual de los participantes que toleraron la exploración intraoral con instrumental odontológico ................................................................. 141 Figura 12. Distribución porcentual de los participantes que toleraron la aplicación de aire a presión sobre las superficies dentales ....................................................... 142 PATRICIA CASTAÑO NOVOA 270 2 Autism 00(0) autism but no intellectual disability, the most widely used health service after the family doctor is the dentist (Vogan et al., 2017). However, many of these patients are uncooperative (Loo et al., 2008), the dental treatment cannot be provided under conditions of consciousness (Mangione et al., 2020), and pharmaceutical sedation (both oral and inhaled with nitrous oxide) are less effective in adults than in children (Mangione et al., 2020). Therefore, a considerable percentage of adults with autism require general anesthesia when undergoing dental treatment (Loo et al., 2008; Mangione et al., 2020). General anesthesia often causes disruptive behaviors in the hospital (Rada, 2013) and is not exempt from morbidity and mortality risks (Parry et al., 2021), especially if we consider that many adults with autism have comorbidities such as obesity, heart disease, diabetes, and toxic habits (Dumbuya et al., 2021; McNeil et al., 2023) and that a considerable percentage of dental treatment sessions under general anesthesia have to be repeated in 2 years (Parry et al., 2021). The occupational therapists work with individuals with autism in various scenarios such as the home, school and community settings, where the therapists assess the factors that determine the skills and participation of these individuals in activities of daily living (including oral care) (Crabtree and Demchick, 2018). Their fundamental goal is to identify the individuals’ strengths and challenges, while simultaneously adapting and modifying activities to facilitate the participation of individuals with autism (Como et al., 2020). A number of previous experiences have been published on interdisciplinary collaboration between occupational therapists and dentists for planning changes in the dental setting and adapting dental protocols, with the aim of reducing some of the barriers for individuals with autism (Stein Duker et al., 2019). Desensitization is a structured teaching resource based on temporal and spatial organization, mainly through visual information, which has been used occasionally to help adults with autism tolerate oral examinations (Orellana et al., 2014). It has been suggested that occupational therapists could participate in these desensitization strategies for preparing the dental clinic visit (Como et al., 2020; Junnarkar et al., 2022); to date, however, the results of these interventions have not been published. The aim of this pilot study was to assess the efficacy of a desensitization program in which dentists and occupational therapists participate, so that adults with autism could undergo an oral examination and a simple dental therapeutic procedure. Methodology The study group consisted of 18 users of the ASPANAES day center (Association of Parents of Individuals with Autism Spectrum Disorder, Santiago de Compostela, Spain), 10 of whom were men and 8 of whom were women, with a mean age of 24.5 years (range, 18–45 years). All patients satisfied the following inclusion criteria: a confirmed diagnosis of autism, 18 years of age or older, arriving while accompanied but voluntarily to the waiting room on the consultation days, not taking specific medication for encouraging collaboration on the consultation days, and authorization through the informed consent of their legal guardians. We did not consider the presence of comorbidities, the intellectual and verbal communication level, or previous experiences in the dental clinic. The patients underwent a baseline examination, after which they were progressively exposed to oral examination maneuvers and ultimately dental procedures. To this end, the patients participated in a weekly desensitization session performed by one of the center’s occupational therapists (previously instructed by a dentist) and a monthly evaluation session by a dentist in the Special Care Dentistry Unit of the Faculty of Medicine and Odontology of the University of Santiago de Compostela (Spain), for a maximum period of 30 weeks. In the desensitization sessions in the day center, the participants underwent three types of scenarios: (1) familiarization with the environment and the basic dental instrumentation (simulated waiting room, simulated dental chair, intraoral mirror, tongue depressor, examination probe, and saliva ejector); to this end, we developed image-object and image-image association activities, dental instrument classification activities, and recreational activities (the “Dental Health” board game); (2) Simulated oral examination sessions, performed by the occupational therapist (simulated orthopantomography, sitting down in a stretcher with the backrest raised, leaning back on the backrest of the stretcher and lying down, tolerating a protective bib around the neck, tolerating light shining directly on the face, tolerating the invasion of personal space, allowing perioral manipulation with gloves, opening the mouth, tolerating intraoral manipulation with gloves, tolerating intraoral examination with the basic dental instrumentation, tolerating the intraoral application of a stream of pressurized air and allowing the simulated performance of intraoral radiography); to this end, we used the same strategies described in the instrumentation familiarization phase; (3) Simulated sessions of simple dental treatments, performed by the occupational therapist and using portable dental equipment (tolerating a mouth opener, tolerating the noise of the vacuum and of the dental handpiece, allowing intraoral contact with the vacuum and with the dental handpiece (with and without water), allowing the intraoral contact with an anesthesia syringe without needle, and simulating the placement of a rubber dam in the mouth); to this end, the patients watched a video with the sound of the vacuum and of the dental handpiece, a video of a simulated dental procedure performed on one of their companions, and role-playing activities. Anexos 271 Castaño Novoa et al. 3 In the visits to the Special Care Dentistry Unit, the participants were accompanied by the occupational therapist who performed the desensitization and were provided visual support of the picture book that they had used in the facility. The dental examinations and procedures were always performed in the same dental office (except the simulated performance of an orthopantomograph in the radiodiagnosis room) and always by the same dentist with the help of an assistant. In the more advanced sessions for evaluating a single dental procedure, the participants underwent a local anesthesia injection (with a conventional syringe and needle), placement of the rubber dam (which they had to maintain for 10 min), and finally application of a resin-based sealant of cracks and tartar removal. The patients’ behavior was assessed using the Frankl scale (Frankl et al., 1962), dichotomously recoded (unfavorable: definitely negative or negative in the original scale; favorable: positive or definitely positive in the original scale). If the behavior while conducting a specific process was unfavorable, the four desensitization sessions were repeated in the day center, and the process was subsequently reassessed in the dental clinic. The research study and the use of this information with purposes of disclosure were approved by the Ethics Committee of the University of Santiago de Compostela, Spain (approval number: USC 07/2022). Results During the first session (baseline) in the Special Care Dentistry Unit, 44% of the participants completed all of the oral examination procedures, reaching 100% by the seventh visit (Figure 1). In the first visit, more than 80% of the participants behaved favorably when the following procedures were performed: simulated performance of an orthopantomograph, entering the dental cabinet and sitting down in the chair with the backrest raised. A total of 60%–80% of the participants behaved favorably during the first visit for the following procedures: lying down in the dental chair with the backrest reclined, tolerating a protective bib around the neck, tolerating light shining directly on the face, tolerating the invasion of personal space, allowing perioral manipulation with gloves, and opening the mouth and allowing intraoral manipulation with gloves. The least tolerated procedures during the first visit (40%–50% of the participants) were as follows: the intraoral examination with basic dental instrumentation, the intraoral application of a stream of pressurized air, and allowing the simulated implementation of intraoral radiography. Most of the oral examination procedures were tolerated by the entire study group starting the fourth visit, except for sitting down voluntarily in the dental chair with the backrest reclined (fifth visit) and allowing the simulated performance of intraoral radiography (fifth visit). With the described visit schedule (a weekly desensitization session and a monthly evaluation session) and considering all visits as a whole (baseline, desensitization sessions, and evaluation sessions), the average number of visits required to tolerate an oral examination was 7. None of the participants completed a simple dental treatment up to the third session, subsequently increasing the percentage progressively, with a substantial inflection between the sixth and seventh sessions, until reaching a maximum of 61% (Figure 2). In the seventh visit, most of the dental treatment procedures were tolerated by 77%– 88% of the participants, including the local anesthesia injection (83%). The highest acceptance rate corresponded to intraoral contact with the dental handpiece without water (94%), while the lowest rate was achieved with the placement of the rubber dam (72%), which only 61% of the participants tolerated for 10 min. Considering all visits as a whole (baseline, desensitization sessions, and evaluation sessions), the average number of visits required to tolerate a simple therapeutic procedure was 27. 44% 61% 83% 94% 94% 94% 100% 0% 10% 20% 30% 40% 50% 60% 70% 80% 90% 100% Session 1 (Baseline) Session 2 Session 3 Session 4 Session 5 Session 6 Session 7 Figure 1. Percentage of participants who in each session completed all of the oral examination procedures in the visit to the Special Care Dentistry Unit. 0% 0% 6% 11% 17% 28% 61% 0% 10% 20% 30% 40% 50% 60% 70% 80% 90% 100% Session 1 (Baseline) Session 2 Session 3 Session 4 Session 5 Session 6 Session 7 Figure 2. Percentage of participants who in each session completed all of the simple dental therapeutic procedures in the visit to the Special Care Dentistry Unit. PATRICIA CASTAÑO NOVOA 272 4 Autism 00(0) Discussion This study showed that virtually all of the adults with autism who underwent a specific desensitization program can tolerate an oral examination and that more than 60% can tolerate a simple dental therapeutic procedure, without having to apply pharmacological behavioral control techniques. In a study with similar characteristics performed in Spain in which 34 adults with autism participated, 67.3% were reluctant to undergo the oral examination in the baseline visit. After completing five desensitization sessions conducted by the dentist, however, the patients showed similar results to those of our study; the oral examination was completed in all participants (Orellana et al., 2014). In children, especially older children, the efficacy of desensitization has also been confirmed, given that a study conducted at the University of Washington in Seattle in which 168 children aged 4–18 years participated, 80% of the children aged 13–18 years tolerated an oral examination in the first or second visit, and 96% tolerated it by the fifth visit (Nelson et al., 2017). We found no references in the literature as to the efficacy of desensitization programs regarding therapeutic dental procedures. Sensory processing difficulties in the dental setting have been well documented in individuals with autism (Stein et al., 2011). It is therefore especially striking that most participants managed to tolerate the direct application of light on the face and the use of the dental handpiece (without water) and that 77.7% tolerated the performance of ultrasonic dental cleaning. We also did not expect that more than 80% of the patients would tolerate a local anesthesia injection, probably because the avoidance behaviors in individuals with autism respond more to the pain-related anxiety and fear than to differences in the pain threshold compared with the general population (Failla et al., 2020). Placing the rubber dam and having the patient endure it for at least 10 min is a challenge, probably related to the difficulties in sensory processing among individuals with autism (Stein et al., 2011). Although working with the rubber dam entails advantages both for the practitioner and the patient, its use in certain patients with autism should be avoided because it can be difficult to tolerate (Diekamp et al., 2020). The dental procedures performed most often in individuals with autism are of a diagnostic and preventive nature (Dumbuya et al., 2021; Mangione et al., 2020), although only one in every three adults with autism attends a preventive visit with the dentist at least once a year (McNeil et al., 2023). The incorporation of occupational therapists into dental desensitization programs can not only facilitate visits to the dentist but also help plan favorable dental environments, adapt oral hygiene strategies, eliminate a number of barriers, and refer patients with oral disease or harmful habits to the dentist (Como et al., 2020; Junnarkar et al., 2022). In addition to the sample size, this pilot study has other potential limitations, such as omitting the severity of the participants’ autism. Although it has been suggested that the heterogeneity of autism spectrum disorders complicates the preparation of oral care guidelines (Mangione et al., 2020), the response of the adults with autism to the dental desensitization sessions appears not to have been determined by their level of cognitive development (Orellana et al., 2014). We also did not analyze the variables that could determine the results of the desensitization. In children, it has been suggested that participating in group activities, preserving verbal communication, having a moderate versus severe level of autism, and being autonomous for dressing are predisposing factors for the success of desensitization (Nelson et al., 2017). Conclusion Taking into account the study’s limitations, this dental desensitization program implemented by dentists and occupational therapists could help in performing oral examinations and simple dental therapeutic procedures for a considerable percentage of adults with autism, without having to resort to pharmacological behavioral control techniques. Declaration of conflicting interests The author(s) declared no potential conflicts of interest with respect to the research, authorship, and/or publication of this article. Funding The author(s) received no financial support for the research, authorship, and/or publication of this article. ORCID iD Pedro Diz Dios https://orcid.org/0000-0002-1483-401X References Blomqvist, M., Bejerot, S., & Dahllöf, G. (2015). A cross-sec- tional study on oral health and dental care in intellectually able adults with autism spectrum disorder. BMC Oral Health, 15, Article 81. https://doi.org/10.1186/s12903-015- 0065-z Como, D. H., Stein Duker, L. 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Las referencias en la literatura a los programas de desensibilización son muy escasas, y se focalizan en entrenar a niños autistas para someterse a exploraciones orales y procedimientos preventivos. En este estudio se demuestra que un programa de desensibilización odontológica desarrollado por odontólogos y terapeutas ocupacionales, podría permitir realizar exploraciones orales y procedimientos terapéuticos dentales sencillos a un porcentaje considerable de autistas adultos. Programa de doctorado en Ciencias Odontológicas TESIS ESCUELA DE DOCTORADO INTERNACIONAL DE LA USC Tesis doctoral